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1 Chin Dent J( 中華牙誌 )24(4): December 2005 病例報告 以造袋術及矯正治療成功引導下顎含齒囊腫內之恆牙萌發 病例報告 吳岱明江俊斌郭英雄李正喆 國立台灣大學醫學院附設醫院牙科部 國立台灣大學醫學院臨床牙醫研究所 發生在混合齒列期的顎骨囊腫並不多見, 由於囊腫內或鄰近常有恆牙牙胚的存在, 因此在治療囊腫時, 如何成功保留恆牙牙胚, 並使其順利萌發, 成為牙醫師臨床治療上最大的挑戰 本文報告一例發生於一位七歲女童右下顎的含齒囊腫, 由於囊腫內包含右下第一及第二恆小臼齒之牙苞, 我們決定藉由造袋術來治療囊腫, 經過一年半重複沖洗及合併矯正治療, 我們不但順利成功治癒囊腫, 而且保留囊腫內之恆牙牙胚, 並引導其萌發至理想咬合位置 此囊腫迄今追蹤七年, 無復發跡象 本報告顯示針對影響到未萌發恆牙牙胚之下顎骨含齒囊腫, 以造袋術配合矯正治療, 可達到很好的囊腫治癒效果, 同時也可保留恆牙牙胚, 並使其順利自行萌發至理想咬合位置, 此臨床經驗值得牙醫師於混合齒列期治療下顎骨含齒囊腫時, 選擇治療方法之參考 關鍵詞 : 含齒囊腫, 造袋術, 牙齒萌發, 混合齒列期 顎骨含齒囊腫 (dentigerous cyst) 包含未萌發或阻生之牙齒, 各種年齡層都有可能發生 含齒囊腫好發於下顎第三大臼齒及第二小臼齒, 上顎門 1 齒 犬齒及第三大臼齒位置 患者常無明顯症狀, 但當囊腫開始進展時, 有可能造成顎骨頰側或舌側骨板腫脹 含齒囊腫治療的方式包括使用造袋術 (marsupialization) 或是直接剜除 (enucleation), 方式選擇的關鍵在於是否會傷及鄰近重要的組織或牙齒 選擇造袋術的最大好處, 在於保留囊腫內 2 的恆牙牙苞, 有機會導引其逐步萌發至理想位置, 但其缺點是可能造成囊腫的不完全移除, 導致復發, 患者的傷口癒合也較慢, 需要較長時間的妥善照顧 本文報告一例發生在混合齒列期右下顎的含齒囊腫, 由於囊腫內包含右下第一及第二恆小臼齒之牙苞, 我們決定藉由造袋術來治療囊腫, 經過一年半重複沖洗治療及合併矯正治療, 我們不但順利成功治療囊腫, 而且保留囊腫內之恆牙牙胚, 並 298 引導其萌發至理想咬合位置 此囊腫迄今追蹤七年, 無復發跡象 病例 七歲女童, 因下顎骨右側骨體頰側骨板腫脹, 於西元 1998 年 1 月 10 日至台大醫院尋求治療 臨床檢查發現患者右頰稍為腫脹 ( 圖 1A) 口內照片顯示下顎骨右側骨體頰側骨板稍為腫脹, 右下第一乳臼齒頰側牙齦有一牙齦膿腫 ( 圖 1B) 環口 X 光檢查發現於右下第一及第二乳臼齒根尖處, 有一包含第一及第二恆小臼齒牙苞之放射線透過性囊腫, 囊腫邊界清楚, 範圍約 公分 ( 圖 1C) 患者右下第一及第二乳臼齒有第二級 (grade II) 動搖度 患者並無特殊之過去醫療病史及系統性疾病, 為保留患者囊腫內的恆牙牙胚, 經與患者父母商量後, 安排於門診以局部麻醉的方式, 拔除右下

2 Eruption of teeth after marsupialization (A) (B) (C) 圖 1. 西元 1998 年 1 月 10 日之術前臨床及環口 X 光照片 (A) 臨床照片顯示患者右頰稍為腫脹 (B) 口內照片顯示下顎骨右側骨體頰側骨板腫脹, 右下第一乳臼齒頰側牙齦有一牙齦膿腫 (C) 環口 X 光照片顯示於右下第一及第二乳臼齒根尖處有一包含第一及第二恆小臼齒牙苞之放射線透過性囊腫, 囊腫邊界清楚, 範圍約 公分 Pre-operative clinical photograph and panoramic radiograph taken on January 10, (A) Clinical photograph showing slight swelling at the right cheek. (B) Intraoral view revealing buccal cortical bone expansion of the right mandible and a gumboil on the buccal gingiva of the right lower first primary molar. (C) Panoramic radiograph showing a radiolucent cyst-like lesion in the periapical area of the patient s right lower first and second primary molars. The cyst included the patient s right lower first and second permanent premolars, was well-defined, and measured cm. 第一及第二乳臼齒, 並切取部分囊腫壁送病理檢驗, 同時利用切片後約 1.5 公分之囊腫開口, 以碘仿紗布 (Iodoform gauze) 置入, 並以針線固定, 進行造袋術治療 囊腫壁之組織病理檢查發現, 該囊腫內襯多層鱗狀上皮, 於內襯上皮中可見許多紅色條狀 弧狀或環狀之透明體 (hyaline bodies), 內襯上皮下方之纖維結締組織中, 有明顯之慢性發炎細胞浸潤 ( 圖 2A 和 2B), 配合患者環口 X 光所表現之圍繞右下第一及第二恆小臼齒牙冠周圍之放射線透過性影像, 最終之組織病理診斷為發炎之含齒囊腫 患者於造袋術後, 保持每兩週回診一次的頻率 進行追蹤治療 每次回診時, 將袋口的碘仿紗布移除, 以生理食鹽水進行沖洗 沖洗乾淨後, 再置入新的碘仿紗布 如此持續治療兩個月的時間, 於 3 月 25 日回診時, 拍攝的環口 X 光影像中, 可以發現右下第一及第二恆小臼齒已逐漸萌發 ( 圖 3) 後續為防止右下第一大臼齒向近心側傾倒, 於乳牙拔除處配戴牙弓擴張器 (arch expander) 患者於 5 月 13 日回診所拍攝之環口 X 光片中, 可見囊腫下方齒槽骨再生, 囊腫體積持續縮小, 右下第一及第二恆小臼齒更加往上萌發 ( 圖 4) 8 月 26 日回診時, 右下第二恆小臼齒已萌發至四分之三牙冠高度 十一月回診時, 患者右下第一及第二恆小臼齒 299

3 D.M. Wu, C.P. Chiang, Y.S. Kuo, et al. (A) (B) 圖 2. 囊腫壁標本之組織病理照片 (H&E 染色, 原放大倍數 A 25, B 50 ) (A 和 B) 可見該囊腫內襯多層鱗狀上皮, 於內襯上皮中可見許多紅色條狀 弧狀或環狀之透明體 (hyaline bodies), 內襯上皮下方之纖維結締組織中, 有明顯之慢性發炎細胞浸潤 Histopathological microphotographs o>f the cyst wall specimen (H&E stain, original magnification: A, 25 ; B, 50 ). (A and B) The cyst was lined by stratified squamous epithelium. A lot of reddish, rod-like, arc-shaped, or ring-like hyaline bodies were found in the epithelium lining of the cyst. There was a marked chronic inflammatory cell infiltrate in the subepithelial connective tissue of the cyst. 300 圖 3. 西元 1998 年 3 月 25 日之環口 X 光照片 可以發現於造袋術治療後, 右下第一及第二恆小臼齒已逐漸萌發 Panoramic radiograph taken on March 25, The patient s right lower first and second permanent premolars have gradually began to erupt after marsupialization. 圖 4. 西元 1998 年 5 月 13 日之環口 X 光照片 可見囊腫下方齒槽骨再生, 囊腫體積持續縮小, 右下第一及第二恆小臼齒更加往上萌發 Panoramic radiograph taken on May 13, Regeneration of the alveolar bone was found below the cyst. The volume of the cyst has gradually decreased. The patient s right lower first and second permanent premolars are continuing to erupt upward.

4 Eruption of teeth after marsupialization 圖 5. 西元 1998 年 11 月 21 日之環口 X 光照片 可見患者右下第一及第二恆小臼齒已萌發至接近咬合面位置, 且囊腫尺寸持續減小 Panoramic radiograph taken on November 21, The patient s right lower first and second permanent premolars have erupted to a level close to the occlusal plane. The size of the cyst has gradually decreased. 已萌發至接近咬合面位置, 且囊腫尺寸持續減小 ( 圖 5) 至西元 1999 年的 3 月回診, 患者的右下第一及第二恆小臼齒已完全萌發至咬合面位置 西元 1999 年的 7 月回診, 囊腫已完全消失 ( 圖 6) 患者之後改為每年追蹤一次, 至西元 2005 年已逾七年, 囊腫無復發的跡象, 且右下第一及第二恆小臼齒咀嚼功能正常, 但右下第二恆小臼齒已作了根管治療, 並套上磁牙牙冠 ( 圖 7 A, B 和 C) 討 論 圖 6. 西元 1999 年 7 月 14 日之環口 X 光照片 患者的右下第一及第二恆小臼齒已完全萌發至咬合面位置, 且囊腫已完全消失 Panoramic radiograph taken on July 14, The patient s right lower first and second permanent premolars have fully erupted to the level of the occlusal plane. The cyst has completely disappeared. 根據過去的文獻記載, 顎骨囊腫發生原因由發育過程障礙而引起的佔 55%, 由發炎所產生的佔 40% 3 臨床上, 發生在幼小孩童的顎骨囊腫並不多見 在兒童時期, 顎骨囊腫產生的主因多由於顏面部骨骼的生長發育障礙或混合齒列期恆齒牙苞的發育障礙所造成 從組織病理學分類來看, 發生在孩童的顎骨囊腫中, 依發生機率依序為根尖囊腫 (55%) 含齒囊腫(17%) 鼻腭管囊腫(12%) 301

5 D.M. Wu, C.P. Chiang, Y.S. Kuo, et al. (A) (B) (C) 圖 7. 西元 2005 年 7 月 23 日之臨床及環口 X 光照片 (A) 臨床照片顯示患者臉形對稱, 無任何腫脹 (B) 口內照片顯示右下第二恆小臼齒已套上磁牙牙冠 (C) 環口 X 光照片顯示患者的右下第一及第二恆小臼齒已位於正常咬合位置, 但右下第二恆小臼齒已作了根管治療, 且囊腫已完全消失, 無復發跡象 Clinical photograph and panoramic radiographs taken on July 23, (A) Clinical photograph showing a symmetrical face with no swelling. (B) Intraoral view revealing a porcelain crown on the patient s right lower second permanent premolar. (C) Panoramic radiograph showing that the patient s right lower first and second permanent premolars have erupted to the proper occlusion position, but the right lower second permanent premolar has been treated endodontically. The cyst had completely disappeared and no evidence of recurrence was found. 始基囊腫 (11%) 球突上顎囊腫(1.3%) 創傷性骨囊腫 (0.7%) 及萌發囊腫 (0.7%) 4,5 含齒囊腫的病理致病機轉是由於退化性牙釉上皮 (reduced enamel epithelium) 及牙釉質 (enamel) 間液體滲透壓力改變, 引發液體大量堆積之結果 液體滲透壓力的改變, 可能由於恆牙牙苞萌發時, 微血管管壁受壓迫, 血清移動至血管壁外, 進入退化性牙釉上皮及牙釉質間液體, 引起液體滲透壓增加, 吸引更多水份進入, 而形成囊腫 另一個造成液體滲透壓力改變的原因為組織發炎, 細胞壞死, 蛋白質溶入液體中, 液體滲透壓增加, 吸引更多水份進入, 而引起囊腫 Benn 和 Altini 1 兩位學者的研究中, 將 含齒囊腫依來源分成兩型 一種是由於發育過程障礙而引起 (developmental in origin), 其好發部位在下顎第三大臼齒, 好發年齡在十五至三十歲之間 ; 另一種是由發炎引起 (inflammatory in origin), 好發年齡在十五歲以下孩童, 多半包圍在未萌發之恆牙牙苞外 按照年齡及部位區分, 本病例當屬於第二種型態由發炎引起之含齒囊腫, 因本病例組織切片中, 可見明顯之慢性發炎細胞浸潤, 而引起發炎之原因, 很可能是因右下第一及第二乳臼齒齒髓壞死引起 含齒囊腫內的恆牙, 雖然受限於囊腫阻 6 礙, 而無法正常萌發, 但牙根仍會持續形成 根 7 據 Miyawaki 等學者的報告, 施行造袋術之含齒囊 302

6 Eruption of teeth after marsupialization 腫, 囊腫內之埋伏齒若還有萌發能力者, 會快速萌發 Takagi 及 Koyama 8 的報告也支持這樣的論點 在本病例所顯示的術後系列 X 光片影像, 也可發現施行造袋術側的右下顎第一及第二恆小臼齒, 術後萌發速度快於對側之相對牙齒 面對一個直徑大於 3 公分以上的顎骨囊腫, 治 4,9 療方式的選擇常視情況而定 使用造袋術最大的 10 缺點在於病變組織仍留在原位, 即使在 X 光片影像中觀察到囊腫完全消失, 殘存囊腫組織也有可能 11 在日後引起更具侵襲性的病理變化 施行造袋術時以切取式切片 (incisional biopsy) 所取得的袋口局部組織, 也不一定能真正反映整個病變的全貌, 有造成過輕診斷或誤診 (underdiagnosis or misdiagnosis) 之可能 造袋術後, 患者也需長期回門診追蹤治療, 常造成生活上的不便 然而以手術方式直接剜除囊腫, 雖然可將病變組織完全移除, 但是會損失囊腫內之恆牙 此外, 下顎含齒囊腫剜除後, 有一定的風險會造成下齒槽神經 (inferior alveolar nerve) 麻痺, 術後下顎骨骨折或感染 因此, 孩童時期的囊腫應盡可能運用較為保守的造袋術治療方式, 以減少對周圍正在發育的組織及恆牙牙胚造成永久性的傷害及後遺症 只進行造袋術, 雖存在著已知的缺點, 但對於發育中的孩 12 童應是利多於弊的選擇 本病例在施行造袋術之後, 使用牙弓擴張器作 13,14 為矯正的裝置 擴張器可以逐次增加牙弓長度, 確保恆牙在萌發的過程中, 不會因為下顎第一大臼齒近心傾斜 (mesial shift), 而使鄰牙萌發空間不足 擴張器每旋轉一圈可增加 0.25 mm 的長度 孩童在使用此裝置時, 每兩天旋轉一圈, 持續至牙弓長度達到足夠為止 當空間足夠後, 繼續配戴此裝置三個月以求得較佳的穩定效果 當恆牙逐步萌發完成後, 擴張器就可以功成身退了 本病例中之女孩年僅七歲, 其恆牙牙根尚未完全形成, 萌發潛力相當大 ; 再加上囊腫範圍過大, 橫跨兩顆恆小臼齒牙苞, 為避免傷及恆小臼齒牙苞及過多的下顎骨, 因此選用造袋術加以治療 施行造袋術後, 未再以手術方式剜除, 而是直接配合齒列矯正的治療, 將囊腫內恆牙順利導引萌發, 而囊腫也因其下齒槽骨再生, 被推至表面, 而完全消失 患者迄今追蹤七年, 囊腫無復發跡象 本報告 顯示針對影響到未萌發恆牙牙胚之下顎骨含齒囊腫, 以造袋術配合矯正治療, 可達到很好的囊腫治癒效果, 同時也可保留恆牙牙胚, 並使其順利自行萌發至理想咬合位置, 此臨床經驗值得牙醫師於混合齒列期治療下顎骨含齒囊腫時, 選擇治療方法之參考 參考文獻 1. Benn A, Altini M. Dentigerous cysts of inflammatory origin: A clinicopathologic study. Oral Surg Oral Pathol, 81: , Shear M. Treating large cysts of the jaws in children. In Cysts of the Oral Region 2nd ed, Bristol, Wright, Boston, New York, pp , Moro Antonio JM, Puente M. Surgical-orthodontic treatment of an impacted canine with a dentigerous cyst. J Clin Orthod, 35: , Enislidisa G, Focka N, Sulzbacherb I, Ewersc R. Conservative treatment of large cystic lesions of the mandible: a prospective study of the effect of decompression. Br J Oral Maxillofac Surg, 42: , Bodner L. Cystic lesions of the jaws in children. Int J Ped Otorhinolaryngol, 62: 25-29, Graydon S. Two dentigerous cysts in the mandible of one patient: Case report. Aust Dent J, 41: , Miyawaki S, Hyomoto M, Tsubauchi J. Eruption speed and rate of angulation change of a cyst-associated mandibular second premolar after marsupialization of a dentigerous cyst. Am J Orthod Dentofac Orthop, 116: , Hoppenreijs Takagi S, Koyama S. Guided eruption of an impacted second premolar associated with a dentigerous cyst in the maxillary sinus of a 6-year-old child. J Oral Maxillofac Surg, 56: , Van Doorm ME. Enucleation and primary closure of jaw cysts. Int J Oral Surg, 1: 17-25, Bodner L, Bar-Ziv J. Characteristics of bone formation following marsupializion of jaw cyst. Dentomaxillofac Radiol, 27: , Peterson LJ, Ellis E III, Hupp JR. Management of Oral Pathologic Lesions. In Contemporary Oral and Maxillofacial Surgery 3rd ed, Mosby, St. Louis, MO, pp , Ertas U, Yavuz MS. Interesting eruption of 4 teeth associated with a large dentigerous cyst in mandible by only marsupialization. J Oral Maxillofac Surg, 61: , Thoma KH. Management of Oral Lesions. In Oral Surgery II 5th ed, Mosby Co, St. Louis, MO, pp , Golden AL, Foote J, Lally E. Dentigerous cyst of the maxillary sinus causing elevation of the orbital floor. Oral Surg, 52: ,

7 D.M. Wu, C.P. Chiang, Y.S. Kuo, et al. Successful eruption of permanent teeth associated with a mandibular dentigerous cyst after marsupialization and orthodontic treatment case report DAI-MING WU CHUN-PIN CHIANG YING-SHIUNG KUO JANG-JAER LEE Department of Dentistry, National Taiwan University Hospital, Taipei, Taiwan, ROC. School of Dentistry, College of Medicine, National Taiwan University, Taipei, Taiwan, ROC. Jaw bone cysts are rarely seen during the stage of mixed dentition. Because the permanent tooth germ is usually close to or included in the cyst, determining how to preserve the tooth germ and guide it to erupt in its proper position is a big challenge for the dentists. In this article, we report a large dentigerous cyst in the mandible of a 7-year-old girl. Because the dentigerous cyst included 2 tooth germs of the right mandibular first and second permanent premolars, we decided to use marsupialization to treat this cyst. After repeated irrigation of the cyst lumen and orthodontic treatment for 1.5 years, we successful cured the dentigerous cyst, preserved the 2 tooth germs, and further guided the 2 premolars to erupt in their final proper occlusion positions. The patient was followed-up for 7 years and no recurrence of the cyst was found. We suggest that marsupialization combined with orthodontic treatment can successfully treat a dentigerous cyst, preserve the associated tooth germs, and subsequently guide the teeth to erupt in their ideal occlusion position. This clinical experience is a good reference for dentists for selecting the best treatment method for a mandibular dentigerous cyst in the stage of mixed dentition. Key words: dentigerous cyst, marsupialization, tooth eruption, mixed dentition period. Received: August 19, 2005 Accepted: November 23, 2005 Reprint requests to: Dr. Jang-Jaer Lee, Department of Dentistry, National Taiwan University Hospital, No. 1, Chang-Te Street, Taipei, Taiwan 10048, ROC. 304

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