台 21: 灣 143-155, 口 外 誌 June 2010 兒 童 頸 部 結 核 菌 感 染 台 兩 灣 病 口 例 外 報 誌 告 兒 童 頸 部 結 核 菌 感 染 兩 病 例 報 告 1 鄭 朝 鴻 2,4 曾 志 恩 3,4 王 俊 隆 1,4 黃 則 達 財 團 法 人 佛 教 慈 濟 綜 合 醫 院 大 林 分 院 口 腔 顎 面 外 科 1, 病 理 科 2, 小 兒 科 3 4, 慈 濟 大 學 醫 學 系 摘 要 人 體 受 結 核 菌 感 染 的 部 位, 典 型 以 肺 臟 最 常 見 但 幾 乎 包 括 全 身 各 部 位 器 官, 也 會 受 結 核 菌 感 染 肺 外 感 染 結 核 菌 最 常 見 的 是 周 邊 淋 巴 結 結 核 病, 而 頸 部 淋 巴 結 又 是 其 中 最 常 被 侵 犯 的 區 域 本 文 提 出 兩 個 病 例, 病 例 一 為 7 歲 女 孩, 因 右 顎 下 區 有 無 痛 性 腫 塊, 持 續 兩 個 月, 至 本 院 求 診 病 例 二 為 6 歲 女 孩, 左 顎 下 區 有 一 無 痛 性 腫 塊, 已 持 續 兩 個 月, 而 來 求 診 兩 者 核 磁 共 振 影 像 學 檢 查, 均 發 現 有 淋 巴 結 腫 大 及 中 央 透 射 區 域 表 現 兩 者 均 接 受 頸 部 腫 塊 切 除 及 傷 口 清 創 兩 者 病 理 報 告 為 淋 巴 結 乾 酪 性 肉 芽 組 織 及 中 央 的 乾 酪 性 壞 死, 後 者 痰 液 特 殊 染 色 及 細 菌 培 養 也 有 發 現 結 核 菌, 兩 者 均 證 實 為 結 核 菌 感 染 由 於 結 核 菌 感 染 並 不 只 侷 限 於 一 個 器 官, 全 身 任 何 區 域 均 可 被 結 核 菌 感 染, 雖 然 已 切 除 腫 大 淋 巴 結, 但 仍 需 進 一 步 接 受 全 身 性 抗 結 核 菌 藥 物 治 療 兩 位 患 者 術 後 傷 口 癒 合 良 好, 並 於 門 診 追 蹤 期 間 接 受 全 身 性 抗 結 核 菌 藥 物 治 療 手 術 及 藥 物 治 療 後, 恢 復 良 好, 無 復 發 之 病 症 關 鍵 詞 : 肺 外 結 核 菌 感 染, 頸 部 淋 巴 結 結 核 病, 兒 童 引 言 全 世 界 大 約 三 分 之 一 的 人 口 感 染 過 結 核 桿 菌, 每 年 約 有 兩 百 萬 人 死 於 肺 結 核 1,2 肺 結 核 的 初 步 感 染 區 (primary site), 典 型 以 肺 臟 最 常 見, 肺 外 的 症 狀 較 少 見, 而 且 不 易 診 斷 3 結 核 桿 菌 肺 外 感 染 的 區 域, 幾 乎 包 括 全 身 各 部 位 器 官 以 台 灣 地 區 來 說,2007 年 結 核 病 新 案 數 為 14,480, 其 中 肺 外 感 染 個 案 數 ( 不 含 肺 內 外 合 併 個 案 ) 為 802, 占 5.53% 4 肺 外 感 染 結 核 菌 最 常 見 的 症 狀 是 周 邊 淋 巴 結 結 核 病 (Tuberculosis of the peripheral lymph nodes or scrofula) 5-7, 淋 巴 結 結 核 病 以 淋 巴 結 腫 大 來 表 現, 而 頸 部 淋 巴 結 又 是 最 常 被 侵 犯 的 區 域 8,9 至 於 周 邊 淋 巴 結 結 核 病 發 生 率, 雖 然 與 年 紀 性 別 種 族 無 關, 但 似 乎 偏 好 發 生 於 年 輕 女 性 7 有 報 告 指 出, 近 十 年 兒 科 患 者 發 生 頸 部 淋 巴 結 結 核 病 發 生 率, 有 增 加 的 趨 勢 10 2000 年 Weiler 等 人 11, 回 溯 十 年 間 所 治 療 的 538 個 結 核 病 患 者, 其 中 21 個 有 頸 部 淋 巴 結 結 核 病 (cervical lymphadenopathy or scrofula) 頸 部 淋 巴 結 結 核 病 可 使 用 各 種 診 斷 方 式 來 做 為 診 斷 工 具, 包 含 淋 巴 結 細 針 抽 吸 (fine-needle aspiration) 淋 巴 結 切 片 淋 巴 結 切 片 培 養, 皮 膚 結 核 菌 素 測 試 (tuberculin skin test) 胸 腔 X 光 片 抗 酸 性 染 色 法 (Acid-fast stain) 及 痰 液 - 143 -
台 灣 口 外 誌 培 養 Weiler 推 薦 針 對 可 疑 的 淋 巴 結 細 針 抽 吸 加 上 抗 酸 性 染 色 抹 片 檢 查, 來 判 斷 受 侵 犯 的 淋 巴 結 是 否 為 結 核 病 除 投 與 抗 結 核 藥 物 之 外 還 可 加 上 手 術 切 除 受 侵 犯 的 淋 巴 結 21 個 患 者 中,16 位 接 受 抗 結 核 藥 物 合 併 手 術 性 切 除,5 位 只 接 受 抗 結 核 藥 物 治 療, 追 蹤 4.8 年, 全 部 患 者 中, 除 了 6 位 患 者 死 亡 ( 非 因 頸 部 淋 巴 結 結 核 病 ), 其 餘 患 者 均 痊 癒 2005 年 Choudhury 等 人 12, 針 對 確 診 為 結 核 病 患 者 回 溯, 其 中 19 位 (58%) 具 有 頸 部 淋 巴 腺 炎 (cervical lymphadenitis) 的 症 狀, 對 於 頭 頸 部 有 疑 似 結 核 菌 感 染 的 腫 塊, 均 進 行 細 針 抽 吸 (fine-needle aspiration) 搭 配 細 胞 學 及 組 織 學 上 染 色 診 斷, 對 於 無 法 確 診 的 患 者, 則 安 排 進 一 步 手 術 切 片 以 確 診 2005 13 年 Mani 等 及 2009 年 Zaatar 等 14, 則 建 議 手 術 切 除 淋 巴 結, 除 了 可 以 得 到 組 織 學 上 的 診 斷, 也 能 夠 排 除 惡 性 腫 瘤 轉 移 的 疑 慮, 尤 其 是 淋 巴 結 膿 腫 堆 積 的 患 者 因 此, 不 論 是 診 斷 及 治 療 頸 部 淋 巴 結 結 核 病, 手 術 切 除 均 具 有 重 要 地 位 1 2007 年 Karbach 等 於 病 例 報 告 中 指 出, 對 於 組 織 學 上 無 法 證 實 頸 部 淋 巴 結 結 核 菌 感 染 的 患 者, 可 以 將 手 術 取 出 的 樣 本 進 行 聚 合 酶 鏈 鎖 反 應 (polymerase chain reaction), 做 進 一 步 確 認 治 療 頸 部 淋 巴 結 結 核 菌 感 染, 優 先 使 用 抗 結 核 菌 藥 物 治 療 ( 有 些 報 告 中 稱 為 化 療 chemotherapy), 近 幾 年 的 研 究 支 持 短 期 抗 結 核 菌 藥 物 治 療 "(short-course chemotherapy) 的 效 用 使 用 isoniazid 與 rifampin 持 續 六 個 月 療 程, 頭 兩 個 月 加 上 pyrazinamide 不 同 於 先 前 的 療 法 是 使 用 isoniazid 與 rifampin 持 續 十 八 個 月 療 程, 頭 兩 個 月 加 上 streptomycin 之 長 期 療 法 6,11 11 2000 年 Weiler 等 回 溯 十 年 間 所 治 療 的 結 核 病 患 者, 大 部 分 患 者 接 受 標 準 三 重 藥 物 治 療 (standard triple-therapy regimen of isoniazid, rifampin, pyrazinamide or ethambutol), 持 續 治 療 六 到 十 四 個 月, 若 有 特 殊 培 養 報 告 會 加 上 ofloxacin, ciprofloxacin, clarithromycin 或 streptomycin 2007 年 Karbach 等 1, 針 對 口 腔 頰 側 結 核 菌 感 染 病 例, 治 療 期 間 前 兩 個 月 使 用 isoniazid rifampicin pyrazinamid ethambutol pyridoxin 及 pantozol, 接 下 來 四 個 月 使 用 isoniazid 與 rifampicin 文 獻 回 顧 中 的 病 例, 雖 然 大 多 數 淋 巴 結 結 核 菌 感 染 症 狀, 於 使 用 抗 結 核 菌 藥 物 後 會 慢 慢 緩 解, 但 有 些 患 者 仍 會 發 展 出 腫 大 的 淋 巴 結, 甚 至 出 現 在 使 用 抗 結 核 菌 藥 物 期 間 輔 助 性 的 手 術 切 除, 可 以 用 於 需 要 膿 腫 引 流 時 12,37, 或 對 藥 物 反 應 不 佳 的 腫 大 淋 巴 結 11 本 文 提 出 兩 位 兒 童 頸 部 淋 巴 結 結 核 菌 感 染 病 例, 均 因 顎 下 區 有 一 無 痛 性 腫 塊, 持 續 兩 個 月 來 本 院 求 診 最 後 診 斷 為 結 核 病 感 染, 因 為 文 獻 回 顧 中 甚 少 提 及 兒 童 頸 部 淋 巴 結 結 核 菌 感 染, 故 提 出 這 兩 位 病 例, 以 提 供 類 似 兒 童 症 狀 之 治 療, 以 及 後 續 研 究 之 參 考 病 例 報 告 病 例 一 7 歲 小 女 孩, 因 右 顎 下 區 有 一 持 續 兩 個 月 之 腫 塊, 由 家 長 帶 至 附 近 診 所 求 診, 診 斷 為 疑 似 腮 腺 炎 治 療 後 症 狀 仍 持 續, 故 轉 至 本 院 口 腔 顎 面 外 科 門 診 於 2007 年 8 月 27 日 初 診 時, 觸 診 發 現 右 顎 下 區 一 4 cm 4 cm 大 小 ( 圖 1), 柔 軟 無 波 動 性 之 腫 塊 安 排 環 口 X 光 檢 查, 未 發 現 任 何 不 正 常 放 射 性 透 射 區 域 ( 圖 2) 口 腔 檢 查, 腮 腺 開 口 附 近 沒 有 發 現 膿 樣 滲 出 液, 口 內 亦 無 其 他 傷 口 病 患 無 任 何 家 族 病 史, 家 族 成 員 亦 無 結 核 菌 感 染 之 病 史 臨 床 診 斷 為 疑 似 腮 腺 炎 或 顏 面 腫 塊, 故 以 抗 生 素 Augmentin 375 mg/tab, 1#, 每 日 4 次 治 療 一 週, 並 進 一 步 安 排 核 磁 共 振 檢 查 檢 查 結 果 為 右 下 側 顎 下 腺 腫 大 併 淋 巴 結 腫 大, 合 計 約 3 cm 3 cm 大 小, 及 左 側 顎 下 區 域, 疑 似 淋 巴 結 腫 塊 約 1 cm 1 cm 大 小 ( 圖 3) 期 間 會 診 風 濕 免 疫 科, 評 估 是 否 為 自 體 免 疫 疾 病 造 成 的 謝 格 連 氏 症 但 檢 查 及 會 診 結 果, 排 除 自 體 免 疫 疾 病 ( 抗 核 抗 體 ANA 測 試 為 陰 性 反 應 ;SSA SSB 抗 體 濃 度 皆 未 升 高 SSA 抗 體 2.5 U/ml,SSB 抗 體 2.8 U/ml) 因 驗 血 數 據 中, - 144 -
台 灣 口 外 誌 兒 童 頸 部 結 核 菌 感 染 兩 病 例 報 告 C3 C4 補 體 均 上 升 (C4 62.23 mg/dl C3 200.50 mg/dl), 併 紅 腫 熱 症 狀, 因 此 較 符 合 感 染 症, 故 繼 續 以 抗 生 素 Augmentin 375mg/tab,1#, 每 日 4 次 治 療 2007 年 9 月 19 日, 因 右 顎 下 區 腫 塊 具 波 動 性, 進 行 抽 吸 引 流, 引 流 出 0.1 cc 膿 狀 液 體 經 過 約 一 個 月 ( 自 2007 年 8 月 28 日 至 2007 年 10 月 03 日 ) 的 抗 生 素 治 療, 右 顎 下 區 腫 塊 已 萎 縮 至 1.0 cm 1.0 cm 大 小, 左 側 顎 下 區 有 一 個 0.5 cm 0.5 cm 可 移 動 性 節 結 狀 腫 塊 治 療 期 間 多 次 建 議 患 者 進 行 手 術 切 片, 但 患 者 家 屬 不 同 意 由 於 已 進 行 一 個 月 藥 物 治 療, 腫 塊 雖 已 萎 縮 但 仍 存 在, 因 此 在 家 屬 同 意 下, 安 排 於 2007 年 10 月 23 日 手 術 切 除 兩 側 顎 下 區 腫 塊 ( 圖 4) 手 術 前 例 行 胸 腔 x 光 片 檢 查, 並 沒 有 發 現 任 何 病 灶 ( 圖 5) 術 後 病 理 報 告 為 右 側 顎 下 腺 腫 併 淋 巴 結 乾 酪 性 肉 芽 組 織 與 中 央 乾 酪 性 壞 死 ( 圖 6), 左 側 淋 巴 結 增 生 因 此 診 斷 為 頸 部 淋 巴 結 結 核 病 術 後 傷 口 癒 合 良 好, 並 於 2007 年 11 月 02 日, 轉 至 小 兒 感 染 科 接 受 抗 結 核 菌 藥 物 Rifampicin (300 mg/cap 1# 每 日 一 次 ),Pyrazinamide (PZA) (500 mg/tab 1# 每 日 一 次 ),Pyridoxine (Vit B6) (50 mg/tab 0.5# 每 日 一 次 ) 治 療 ( 自 2007 年 11 月 02 日 至 2008 年 01 月 06 日 ), 及 Isoniazid (100 mg/tab 3# 每 日 早 餐 前 ),Rifampicin (300 mg/cap 1# 每 日 一 次 ),Pyridoxine (Vit B6) (50 mg/tab 0.5# 每 日 一 次 ) 治 療 ( 自 2008 年 01 月 11 日 至 2008 年 04 月 30 日 ), 治 療 期 間 於 2007 年 11 月 08 日 進 行 三 套 痰 液 培 養 及 抗 酸 性 染 色,2008 年 04 月 28 日 進 行 二 套 痰 液 培 養 及 抗 酸 性 染 色, 都 沒 有 發 現 結 核 菌 於 2008 年 05 月 07 日 術 後 半 年 門 診 追 蹤, 無 復 發 之 頸 部 腫 塊 病 例 二 6 歲 小 女 孩, 因 左 顎 下 區 有 一 持 續 兩 個 月 之 腫 塊, 家 長 帶 至 外 院 求 診 於 外 院 進 行 痰 液 抗 酸 性 染 色 (acid-fast stain) 及 細 菌 培 養,2009 年 10 月 15 日 並 接 受 核 磁 共 振 檢 查, 檢 查 後 醫 師 建 議 進 行 切 除 手 術 但 家 屬 帶 患 者 於 2009 年 10 月 19 日 至 本 院 口 腔 顎 面 外 科 求 診, 尋 求 第 二 意 見 經 檢 查 發 現 左 下 顎 骨 角 及 顎 下 區 域 分 別 有 直 徑 2 cm 及 1.5 cm 無 波 動 性 之 腫 塊, 兩 者 腫 塊 相 連 ( 圖 7) 超 音 波 掃 描 顯 示, 顎 下 區 多 顆 腫 塊 ( 圖 8) 環 口 X 光 檢 查, 未 發 現 任 何 顎 骨 區 不 正 常 放 射 性 透 射 區 域 ( 圖 9) 外 院 核 磁 共 振 檢 查 結 果 顯 示, 左 顎 下 區 域 多 顆 腫 塊 與 膿 腫 堆 積 ( 圖 10) 病 患 無 任 何 家 族 病 史, 家 族 成 員 亦 無 結 核 菌 感 染 之 病 史 臨 床 診 斷 為 疑 似 淋 巴 結 腫 大 術 前 於 外 院 進 行 的 痰 液 抗 酸 性 染 色 法 檢 查 及 細 菌 培 養, 均 發 現 有 結 核 菌 術 前 胸 腔 X 光 片, 右 上 肺 葉 有 一 結 節 狀 病 灶 ( 圖 11) 2009 年 11 月 05 日 安 排 手 術 切 除 左 顎 下 區 腫 塊, 術 中 發 現 左 顎 下 區 兩 腫 塊 合 計 約 7 cm 4 cm ( 圖 12), 腫 塊 內 含 黃 色 滲 出 液 及 起 司 狀 內 含 物 術 後 病 理 報 告 為 淋 巴 結 肉 芽 組 織 及 中 央 壞 死 併 膿 腫 堆 積 ( 圖 13) 2009 年 11 月 08 日, 患 者 傷 口 穩 定 出 院 ( 圖 14) 2009 年 11 月 13 日 安 排 轉 診 至 小 兒 感 染 科, 並 於 2009 年 11 月 13 日 至 2009 年 12 月 18 日 接 受 抗 結 核 菌 藥 物 Isoniazid (100 mg/tab 3# 每 日 早 餐 前 ),Rifampicin (300 mg/cap 1# 每 日 一 次 ), Pyrazinamide (PZA) (500 mg/tab 0.75# 每 日 一 次 ),Pyridoxine (Vit B6) (50 mg/tab 0.5# 每 日 一 次 ) 治 療 治 療 期 間 應 家 屬 要 求, 於 2009 年 12 月 04 日 轉 至 外 院 繼 續 接 受 抗 結 核 菌 藥 物 治 療 於 2010 年 02 月 01 日 至 本 院 口 腔 外 科 門 診 追 蹤, 術 後 傷 口 癒 合 良 好, 無 復 發 之 頸 部 腫 塊 討 論 頸 部 淋 巴 結 結 核 病 感 染 來 源, 除 了 由 肺 部 感 染 的 結 核 菌 散 佈 至 淋 巴 結 中, 亦 可 由 肺 外 結 核 菌 感 染, 例 如 結 核 菌 穿 過 口 腔 上 皮 黏 膜 感 染 口 腔 區 域, 再 由 口 腔 往 頸 部 擴 散 口 腔 可 能 出 現 的 結 核 桿 菌 感 染 區 域, 包 含 唾 液 腺 15-19 口 腔 內 病 灶 20-24 口 腔 軟 組 織 齒 槽 骨 拔 牙 區 域 甚 至 是 舌 頭 及 口 底 25-33 ; 在 某 些 病 例 中, 口 腔 病 灶 是 結 核 菌 感 染 初 期 的 症 狀 34 單 純 出 現 在 口 腔 中 的 結 核 菌 感 染 是 很 少 見 的, 可 能 與 口 內 唾 液 及 完 整 性 口 腔 粘 膜 有 一 定 防 護 力 有 關 15 ; - 145 -
台 灣 口 外 誌 圖 1 右 顎 下 區 一 4 cm 4 cm 大 小, 柔 軟 無 波 動 性 之 腫 塊 圖 2 環 口 X 光 檢 查, 未 發 現 任 何 不 正 常 放 射 性 透 射 區 域 圖 3 術 前 MRI (T2-weighted), 右 下 側 頜 下 腺 腫 大 併 淋 巴 結 腫 大, 合 計 約 3 cm 3 cm 大 小, 及 左 側 顎 下 區 域, 疑 似 淋 巴 結 腫 塊 約 1 cm 1 cm 大 小 - 146 -
台 灣 口 外 誌 兒 童 頸 部 結 核 菌 感 染 兩 病 例 報 告 A B C D 圖 4 ( 圖 A) 右 側 顎 下 傷 口 及 引 流 管 ( 圖 B) 左 側 顎 下 傷 口 ( 圖 C) 右 側 顎 下 腫 塊 標 本 ( 圖 D) 左 側 顎 下 腫 塊 標 本 圖 5 術 前 胸 腔 x 光 片, 沒 有 發 現 任 何 病 灶 - 147 -
台 灣 口 外 誌 圖 6 淋 巴 結 乾 酪 性 肉 芽 組 織, 及 周 邊 圍 繞 組 織 球 (histiocytes) 的 中 央 乾 酪 性 壞 死 ( 圖 A 箭 頭 處 ) 圖 B 為 圖 A 方 框 處 放 大 ( 圖 A: 100, 圖 B: 200, 圖 C: 400, H & E stain) 圖 7 左 下 顎 骨 角 及 顎 下 區 域 分 別 有 直 徑 2 cm 及 1.5 cm 無 波 動 性 腫 塊, 兩 者 腫 塊 已 相 連 圖 8 超 音 波 掃 描 顯 示 顎 下 區 多 顆 腫 塊 ( 大 於 1.5 cm) - 148 -
台 灣 口 外 誌 兒 童 頸 部 結 核 菌 感 染 兩 病 例 報 告 圖 9 環 口 X 光 檢 查, 顎 骨 未 發 現 任 何 不 正 常 放 射 性 透 射 區 域 圖 10 術 前 外 院 MRI (T2-weighted), 左 顎 下 區 域 多 顆 腫 塊 與 膿 腫 堆 積 - 149 -
台 灣 口 外 誌 圖 11 術 前 胸 腔 X 光 片, 右 上 肺 葉 有 一 結 節 狀 病 灶 圖 12 ( 圖 A) 左 顎 下 區 兩 腫 塊 合 計 約 7 cm 4 cm ( 圖 B,C) 於 左 顎 下 區 切 開 約 6 cm 傷 口, 沿 著 闊 頸 肌 底 下 將 腫 塊 剝 離 ( 圖 D) 腫 塊 標 本 ( 腫 塊 內 含 黃 色 滲 出 液 及 起 司 狀 內 含 物 ) - 150 -
台 灣 口 外 誌 兒 童 頸 部 結 核 菌 感 染 兩 病 例 報 告 圖 13 淋 巴 結 肉 芽 組 織 ( 圖 A 方 框 處 ), 發 炎 細 胞 浸 潤 圖 B 為 圖 A 方 框 處 放 大 ( 圖 A: 100, 圖 B: 200, 圖 C: 200, H & E stain) 圖 14 術 後 一 週 外 觀 因 此 局 部 口 腔 黏 膜 的 損 傷, 或 許 是 口 腔 中 結 核 菌 感 染 的 必 要 條 件 24 口 腔 結 核 菌 感 染 症 狀 多 以 潰 瘍 及 腫 塊 表 現, 這 與 惡 性 腫 瘤 的 表 現 極 相 似, 所 以 在 鑑 別 診 斷 上, 須 以 病 理 組 織 檢 查 加 以 排 除 肺 外 感 染 結 核 菌 最 常 見 的 症 狀 是 周 邊 淋 巴 結 結 核 病 (Tuberculosis of the peripheral lymph nodes or scrofula) 5,7 或 稱 為 淋 巴 腺 炎 (lymphadenitis), 以 淋 巴 結 無 痛 性 腫 大 來 表 現, 感 染 後 可 以 腫 大 持 續 4 到 12 個 月 頸 部 淋 巴 結 是 最 常 被 侵 犯 的 區 域 8,9, 其 中 頸 靜 脈 三 角, 頸 後 三 角, 鎖 骨 上 淋 巴 結 群 是 最 常 被 侵 犯 的 區 域 1,6 因 此 當 淋 巴 腺 炎 (lymphadenitis), 與 頸 部 無 痛 性 腫 塊 同 時 存 在 時, 就 有 可 能 是 頸 部 結 核 菌 感 染 1 局 部 臨 床 症 狀 變 化 很 大, 頸 部 淋 巴 結 結 核 病 通 常 是 無 疼 痛 性, 緩 慢 成 長 的 腫 塊, 通 常 已 發 展 幾 週 甚 至 幾 個 月 以 上 有 時 還 會 伴 隨 其 他 全 身 性 症 狀, 例 如 發 燒 體 重 減 輕 咳 嗽 及 疲 倦 頸 部 淋 巴 結 結 核 病 與 許 多 疾 病 症 狀 相 似, 例 如 類 肉 瘤 病 (sarcoidosis) 惡 性 腫 瘤 (carcinoma) 淋 巴 瘤 或 肉 瘤 (lymphoma or sarcoma) 病 毒 性 或 是 細 菌 性 淋 巴 腺 炎 (viral or bacterial adenitis) 真 菌 淋 巴 腺 炎 (fungal disease) 毒 漿 體 病 (toxoplasmosis) 貓 抓 病 (cat scratch fever) 血 管 膠 原 疾 病 (collagen vascular disease) 與 網 狀 內 皮 系 統 疾 病 (diseases of the reticuloendothelial system) 35 要 確 立 診 斷, 最 直 接 的 方 法, 就 是 在 組 織 學 上 辨 認 出 結 核 菌, - 151 -
台 灣 口 外 誌 包 括 細 菌 培 養 抗 酸 性 染 色 2000 年 Weiler 等 人 11, 回 溯 十 年 間 所 治 療 的 538 個 結 核 病 患 者, 其 中 21 個 患 者 有 頸 部 淋 巴 結 結 核 病 (cervical lymphadenopathy or scrofula) Weiler 研 究 21 位 病 患 中 不 同 診 斷 方 式 之 敏 感 性 及 特 異 性, 淋 巴 結 切 片 有 69% 陽 性 率 ( 總 共 有 16 位 患 者 接 受 淋 巴 結 切 片 ), 皮 膚 結 核 菌 素 測 試 (tuberculin skin test) 有 65% 陽 性 率 ( 總 共 有 17 位 患 者 接 受 皮 膚 結 核 菌 素 測 試 ), 胸 腔 X 光 片 有 52% 陽 性 率 ( 總 共 有 21 位 患 者 接 受 胸 腔 X 光 片 ), 淋 巴 結 切 片 培 養 有 37% 陽 性 率 ( 總 共 有 16 位 患 者 接 受 淋 巴 結 切 片 培 養 ) 研 究 結 果 建 議, 淋 巴 結 細 針 抽 吸 (fineneedle aspiration) 配 合 細 胞 學 細 菌 培 養 抗 酸 性 染 色, 是 術 前 評 估 的 好 方 法, 其 敏 感 性 (sensitivity) 為 88% 特 異 性 (specificity) 為 96% 36 此 法 雖 然 被 多 份 文 獻 所 推 薦, 但 對 於 無 法 確 診 的 患 者, 則 安 排 進 一 步 手 術 切 片 以 確 診 12 若 對 於 手 術 取 出 的 標 本 組 織 學 上 無 法 證 實 頸 部 淋 巴 結 結 核 菌 感 染 的 患 者, 可 以 將 病 理 標 本 進 行 聚 合 酶 鏈 鎖 反 應 (polymerase chain reaction), 進 一 步 確 認 樣 本 中 是 否 含 有 結 核 菌 DNA 1 治 療 頸 部 淋 巴 結 結 核 菌 感 染 優 先 使 用 抗 結 核 菌 藥 物 治 療, 有 些 報 告 中 稱 為 化 療 (chemotherapy), 近 幾 年 的 研 究 支 持 短 期 抗 結 核 菌 藥 物 治 療 (short-course chemotherapy) 使 用 isoniazid 與 rifampin 持 續 六 個 月 療 程, 頭 兩 個 月 加 上 pyrazinamide 6,11 雖 然 大 多 數 淋 巴 結 結 核 菌 感 染 症 狀 在 使 用 抗 結 核 菌 藥 物 後 會 慢 慢 緩 解, 但 有 些 患 者 仍 會 發 展 出 腫 大 的 淋 巴 結, 甚 至 出 現 在 抗 結 核 菌 藥 物 治 療 期 間 輔 助 性 的 手 術 切 除, 可 以 處 理 對 藥 物 反 應 不 佳 的 腫 大 淋 巴 結 11 單 獨 使 用 手 術, 無 法 去 除 其 餘 散 佈 的 結 核 菌 手 術 還 適 用 於 需 要 緩 解 症 狀 時, 例 如 需 要 膿 腫 引 流 時, 或 是 有 確 立 診 斷 的 需 求 時 12,37 手 術 切 除 淋 巴 結, 除 了 可 以 得 到 組 織 學 上 的 診 斷, 也 能 夠 排 除 惡 性 腫 瘤 轉 移 的 疑 慮, 因 此 不 論 是 診 斷 及 治 療 頸 部 淋 巴 結 結 核 病, 手 術 切 除 均 具 有 重 要 地 位 13,14 此 兩 個 病 例, 就 診 當 時 口 內 並 無 傷 口, 但 結 核 菌 感 染 為 一 慢 性 感 染, 仍 無 法 完 全 排 除 口 腔 為 初 步 感 染 區 域 的 可 能 性 尤 其 是 病 例 一, 肺 部 X 光 無 可 疑 病 灶,5 套 痰 液 檢 查 也 沒 有 特 殊 發 現, 而 右 側 顎 下 腺 腫 併 淋 巴 結 腫 大, 術 後 病 理 報 告 為 右 側 顎 下 區 淋 巴 結 乾 酪 性 肉 芽 組 織 與 中 央 乾 酪 性 壞 死, 此 頸 部 淋 巴 結 結 核 病, 較 可 能 的 感 染 來 源 為 肺 外 結 核 菌 感 染 而 病 例 二, 於 術 前 胸 腔 X 光 片, 發 現 可 疑 病 灶, 痰 液 抗 酸 性 染 色 法 及 細 菌 培 養, 均 發 現 結 核 菌, 此 頸 部 淋 巴 腺 炎, 較 可 能 的 感 染 來 源 為 肺 部 結 核 菌 感 染 第 一 個 病 例, 其 主 訴 及 身 體 檢 查, 發 現 頭 頸 部 腫 塊 紅 腫 熱 痛 及 膿 腫 堆 積,C3 C4 補 體 均 上 升, 因 此 初 步 診 斷 為 頸 部 感 染, 故 以 抗 生 素 治 療 治 療 期 間 經 會 診 及 驗 血 檢 查 後 排 除 自 體 免 疫 疾 病 ( 謝 格 連 氏 症 候 群 ) 經 一 個 月 抗 生 素 治 療, 腫 塊 仍 未 完 全 消 退 因 此 進 行 手 術 切 除, 術 後 於 病 理 切 片 上 發 現 淋 巴 結 乾 酪 性 肉 芽 組 織, 及 中 央 的 乾 酪 性 壞 死, 才 確 診 為 頸 部 淋 巴 結 結 核 菌 感 染 由 於 結 核 菌 感 染 並 不 只 侷 限 於 一 個 器 官, 手 術 切 除 難 以 確 保 完 全 清 除 結 核 菌 感 染, 文 獻 回 顧 亦 不 建 議 單 獨 使 用 手 術 治 療, 因 此 仍 需 進 一 步 接 受 全 身 性 抗 結 核 菌 藥 物 治 療 此 病 例 若 家 屬 儘 早 同 意 切 片 檢 查 或 進 行 細 針 抽 吸 搭 配 細 胞 學 檢 查, 或 許 能 及 早 診 斷 及 早 治 療 但 此 病 例 腫 大 的 淋 巴 結 已 有 膿 腫 堆 積, 手 術 切 除 屬 適 應 症, 無 法 避 免 手 術 切 除 除 了 確 立 診 斷, 也 是 輔 助 性 治 療 術 後 並 接 受 短 期 抗 結 核 菌 藥 物 治 療 ", 門 診 追 蹤 半 年 期 間, 除 了 咳 嗽, 無 其 餘 不 適 症 狀, 亦 無 頸 部 復 發 之 腫 塊 第 二 個 病 例, 同 樣 因 為 持 續 兩 個 月 的 頸 部 腫 塊, 至 外 院 就 診 外 院 核 磁 共 振 檢 查, 結 果 顯 示 左 顎 下 區 域 多 顆 腫 塊 與 膿 腫 堆 積 由 於 疑 似 淋 巴 結 腫 塊 中 包 含 膿 腫 堆 積, 因 此 安 排 手 術 性 切 除 合 併 清 創 外 院 痰 液 細 菌 培 養 及 抗 酸 性 染 色 法, 均 發 現 結 核 菌 術 前 胸 腔 x 光 片, 也 發 現 可 疑 病 灶 此 病 例 肺 部 亦 為 結 核 桿 菌 感 染 區, 因 此 於 術 後 接 受 全 身 性 抗 結 核 菌 藥 物 治 - 152 -
台 灣 口 外 誌 兒 童 頸 部 結 核 菌 感 染 兩 病 例 報 告 療 鑑 於 此 兩 病 例 的 治 療 經 驗, 爾 後 對 於 所 有 不 尋 常 及 久 治 不 癒 的 口 腔 及 頸 部 腫 塊, 尤 其 當 淋 巴 腺 炎 (lymphadenitis) 與 頭 頸 部 無 痛 性 腫 塊 同 時 存 在 時, 要 把 頸 部 結 核 菌 感 染 列 入 鑑 別 診 斷 中 1, 以 細 菌 培 養 痰 液 檢 測 病 理 切 片 聚 合 酶 鏈 鎖 反 應 (polymerase chain reaction) 來 確 立 診 斷 若 確 診 為 頸 部 淋 巴 結 結 核 病 感 染, 除 手 術 外, 還 要 接 受 全 身 性 抗 結 核 菌 藥 物 治 療, 消 滅 體 內 其 餘 器 官 的 結 核 菌 感 染 本 文 提 出 兩 位 兒 童 頸 部 淋 巴 結 結 核 菌 感 染 病 例, 均 因 顎 下 區 有 一 無 痛 性 腫 塊 持 續 兩 個 月 來 本 院 求 診, 最 後 診 斷 為 結 核 菌 感 染 因 為 文 獻 回 顧 中 甚 少 提 及 兒 童 頸 部 淋 巴 結 結 核 菌 感 染 ; 而 兒 童 之 頭 頸 部 腫 塊, 不 易 與 齒 源 性 感 染 或 咽 喉 扁 桃 腺 感 染 引 起 之 淋 巴 腺 腫 大 作 鑑 別 診 斷, 故 提 出 這 兩 位 病 例, 以 提 供 類 似 兒 童 症 狀 之 治 療, 以 及 後 續 研 究 之 參 考 參 考 文 獻 1. Julia K, Serge CT, Achim W. Swelling of the Buccal Cheek: An Unusual Presentation of Primary Tuberculosis. J Oral Maxillofac Surg 2007; 65: 2108-11. 2. Yepes JF, Sullivan J, Pinto A. Tuberculosis: Medical management update. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 2004; 98: 267-73. 3. Lee KC, Schecter G. Tuberculous infections of the head and neck. Ear Nose Throat J 1995; 74: 395-9. 4. 台 灣 結 核 病 防 治 年 報 2009. 5. Suoglu Y, Erdamar B, Colhan I, et al. Tuberculosis of the parotid gland. J Laryngol Otol 1998; 112: 588-91. 6. Rawle F, Philbert, Andrew KK, David PC. Cervical Tuberculosis (Scrofula):A Case Report. J Oral Maxillofac Surg 2004; 62: 94-7. 7. Grzybowski S, Allen E. History and importance of scrofula. Lancet 1995; 346: 1472-4. 8. Kanlikama M, Mumbuc S, Bayazit Y, et al. Management strategy of mycobacterial cervical lymphadenitis. J Laryngol Otol 2000; 114: 274-8. 9. Neville B, Damm D, Allen C, et al. Oral and Maxillofacial Pathology. 1st ed. 1995: 668-82. 10. Caruso G, Passàli FM, Salerni L, Molinaro G, Messina M. Head and neck mycobacterial infections in pediatric patients. International Journal of Pediatric Otorhinolaryngology 2009; 73S: S38-S41. 11. Weiler Z, Nelly P, Barucbin AM, et al. Diagnosis and Treatment of Cervical Tuberculous Lymphadenitis. J Oral Maxillofac Surg 2000; 58: 477-81. 12. Choudhury N, Bruch G, Kothari P, Rao G, Simo R. 4 years' experience of head and neck tuberculosis in a south London hospital. J R Soc Med 2005; 98: 267-9. 13. Mani R, Belcadhi M, Harrathi K, et al. Mycobacterial cervical lymphadenitis: role of surgery. Rev Laryngol Otol Rhinol (Bord) 2005; 126: 99-103. 14. Zaatar R, Biet A, Smail A, Strunski V, Page C. Cervical lymph node tuberculosis: diagnosis and treatment. Ann Otolaryngol Chir Cervicofac 2009; 126: 250-5. 15. Holmes S, Gleeson MJ, Cawson RA. Mycobacterial disease of the parotid gland. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 2000; 90: 292-8. 16. Lee IK, Liu JW. Tuberculous parotitis: Case report and literature review. Ann Otol Rhinol Laryngol 2005; 114: 547-51. - 153 -
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台 灣 口 外 誌 兒 童 頸 部 結 核 菌 感 染 兩 病 例 報 告 Cervical Tuberculosis in Children Report of Two Cases Chao-Hong Jheng 1, Jeh-En Tzeng 2,4, Chung-Lung Wang 3,4, Tze-Ta Huang 1,4 Department of Oral and Maxillofacial Surgery 1, Department of Pathology 2, Pediatric Department 3, Buddhist Dalin Tzu Chi General Hospital, Chiayi, Taiwan. School of Medicine, Tzu Chi University 4. Abstract The lung, typically, is the primary site of mycobacterium tuberculosis (TB) infection. Extrapulmonary mycobacterial infection may occur in any organ of body. One of the most common forms of extrapulmonary manifestation of mycobacterial infection is tuberculosis of the peripheral lymph nodes. Cervical lymph nodes are the most common site of involvement. Here, we present 2 cases of child cervical tuberculosis of lymph nodes. The first patient is a seven-year-old girl. She visited our OPD due to a painless swelling mass over right submandibular region for two months. The second patient is a six-year-old girl. She visited our OPD due to a painless swelling mass over left submandibular region for two months. Both of them were arranged magnetic resonance imaging (MRI) and revealed central radiolucencies of cervical lymph nodes. Both of them received mass excision and wound debridement. The pathological findings of the patients were right submandibular lymph node caseating granuloma with many foci of caseating central necrosis. The sputum culture and sputum acid fast stain of the second patient revealed mycobacterial infections. They received post-operative antituberculous therapy because mycobacterial infection may involve other organs. The post-operative wounds healed and no neck swelling mass was noted during OPD follow up. Key words: Extrapulmonary mycobacterial infection, Cervical Tuberculosis, Children. Received: February 13, 2010 Accepted: June 06, 2010 Reprint requests to: Dr. Tze-ta Huang, Department of Oral and Maxillofacial Surgery, Buddhist Dalin Tzu Chi General Hospital, 2, Min Sheng Road, Dalin, Chiayi, Taiwan, R.O.C. E-mail: tthuang@tzuchi.com.tw - 155 -