67 病例報告 小腦中風之排尿障礙 : 病例報告 何啟中 黃玉慧,2 蔡素如,2 簡可欣 高永亮 畢柳鶯,2 中山醫學大學附設醫院復健科 中山醫學大學醫學系復健學科 2 過去有關小腦病變造成的排尿障礙臨床報告不多, 其神經生理的研究也僅有少數動物實驗的報告 動物研究的結論是小腦在蓄尿期抑制膀胱收縮, 在排尿期促進膀胱收縮, 小腦可能經由大腦或腦幹的連結對膀胱有調節的作用 本篇報告一位因動靜脈畸形造成小腦大範圍出血的病例, 在發病早期病人無法排尿, 尿動力學檢查顯示逼尿肌不反射 拔除導尿管給予間歇導尿排尿訓練後一週, 病人開始有自己排尿的能力, 且可以忍尿, 殘尿量也逐漸減少 後續追蹤的尿動力學檢查顯示逼尿肌過度反射合併間歇性外括約肌不協調收縮, 可以解釋病人頻尿 尿急的症狀, 病人排尿雖有困難, 排尿功能卻明顯進步 回顧文獻沒有類似的案例報告, 本病例的診斷及治療過程可供臨床照顧之參考 ( 台灣復健醫誌 29; 37():67-72) 關鍵詞 : 小腦中風 (cerebellar stroke), 尿動力學 (urodynamics), 神經性排尿障礙 ( neurogenic bladder dysfunction) 前言 傳統上認為小腦負責運動的協調功能, 小腦病變患者的臨床症狀確實以運動協調障礙最為明顯 有研究報告指出小腦病變也可能發生自律神經 語言 認知 情緒等功能障礙 [,2] 在自律神經功能方面, 排尿功能的障礙包括在內 過去對小腦病變造成的排尿障礙臨床報告不多 Leach 報告 5 位慢性小腦退化病變患者的尿動力學檢查, 結果顯示逼尿肌反射正常 過度反射 (hyperreflxia) 不反射(areflexia) 等情況都可能出現 [3] Tracy 報告六例急性小腦中風病人的尿動力學檢查結果皆為逼尿肌不反射, 臨床表現為尿貯留 [4] 本篇報告一位小腦中風病例的尿動力學檢查以及膀胱訓練結果, 探討其可能的神經生理原理, 並將其治療過程提供臨床照顧之參考 病例報告 一位 2 歲女孩在學校跑步後發生急性頭痛以及神智不清, 送醫後腦部電腦斷層顯示有雙側小腦半球及蚓部 (vermis) 大量出血, 合併腦室內出血 ( 圖 ) 緊急開刀取出血塊, 開刀中發現出血部位有動靜脈畸形病灶, 一併手術處理 三天後腦部電腦斷層影像顯示水腦, 實施腦室引流手術, 術後十天病人神智恢復 但因為併發肺炎, 發病後兩週實施氣管造口術 (tracheostomy) 術後八週, 病人可以遵從指示有正確回應, 氣管造口已去除, 因吞嚥困難以鼻胃管進食, 有嚴重構音障礙, 四肢肌腱反射略強, 但肌力接近正常且沒有痙攣現象, 但有明顯協調障礙 (dysmetria), 無法獨立翻身或坐起, 日常生活完全依賴, 轉到復健病房接受復健治療 更換導尿管時, 請病人嘗試自行排尿, 但膀胱漲滿時仍無法排尿, 故繼續留置導尿管 病人於發病後 3 個半月轉入本院繼續復健治療, 此時仍構音不清, 仰賴鼻胃管進食, 有留置導尿管, 坐姿平衡仍不佳, 日常生活依賴 住院後兩週錄影尿動力學檢查, 以每分鐘 3 毫升的灌流速度到達 3 毫升的 投稿日期 :97 年 8 月 4 日修改日期 :97 年 9 月 6 日接受日期 :97 年 9 月 22 日抽印本索取地址 : 畢柳鶯醫師, 中山醫學大學附設醫院, 台中市 46 太原路三段 42 號電話 :(4) 22393855 轉 8339 e-mail:bihliuin@ms2.hinet.net
68 台灣復健醫誌 29; 37(): 67-72 膀胱容量, 結果顯示逼尿肌不反射, 尿道括約肌有間歇收縮 ( 圖 2) 肛門反射存在, 肛門附近觸覺正常, 可自主收縮肛門括約肌, 但收縮力微弱 檢查後開始膀胱訓練, 白天每四個小時導尿一次, 導尿前輕敲小腹誘尿, 夜晚留置尿管 訓練後一週病人開始出現小量自解, 殘尿 2 至 3 毫升 之後自解量逐漸增加, 訓練後三週殘尿量降到 至 5 毫升, 病人因尿道有感覺, 導尿不舒服, 很排斥導尿, 改以超音波監測殘尿量, 很少導尿 排尿前有尿意, 雖有頻尿及尿急現象, 很少出現尿失禁 訓練後六週 ( 發病後 5 個半月 ), 追蹤錄影尿動力學檢查 ( 圖 3), 以每分鐘 3 毫升的灌流速度在膀胱容量 26 毫升的時候出現壓力達 95 公分水柱高的逼尿肌收縮, 該收縮無法被自主抑制, 收縮過程尿道括約肌出現間歇性不協調收縮 (intermittent detrusor external sphincter dyssynergy) 此時, 病人可自主排尿, 有頻尿現象, 殘尿量 5 毫升左右, 不需間歇導尿 仍然仰賴鼻胃管進食, 有明顯軀幹協調障礙 (trunkal ataxia), 站立平衡仍很差, 他人扶持下可以步行數公尺, 平時賴輪椅行動 討 論 膀胱的功能包括蓄尿以及排尿, 正常人在蓄尿期能忍尿 (continence), 在排尿期能排空尿液, 其所仰賴的神經生理機制在脊髓及周邊神經的部分已經非常明瞭, 脊髓病變造成的排尿障礙也有明確的治療方針 但在脊髓以上的病變, 例如腦幹 下視丘 (hypothalamus) 大腦 小腦的病變對於膀胱功能會造成什麼影響, 則所知非常有限, 且大部分的知識來自於動物的研究 [5,6] Bradley 於 969 年報告以貓進行的實驗, 發現刺激其小腦頂核 (fastigial nucleus), 可以抑制骨盆神經 (pelvic nerve) 以及逼尿肌的收縮 去除小腦前葉 (anterior lobe) 則會造成持續的膀胱過度反射 [7] Martner 於 975 年報告貓的實驗, 當膀胱張力高時, 刺激頂核可以抑制膀胱收縮, 反之, 當膀胱張力低時, 頂核的刺激會誘發膀胱的收縮 [8] Nishizawa 於 989 年對狗進行實驗, 實驗中對於去大腦的狗, 在切除小腦之前與之後, 分別進行尿動力學檢查 在切除小腦後, 膀胱在比較小的容量就出現膀胱反射, 但排尿後的膀胱收縮 (after-voiding bladder contraction) 則消失 [9] 綜合上述研究的結論是小腦在蓄尿期抑制膀胱收縮, 在排尿期促進膀胱收縮, 小腦可能經由大腦或腦幹的連結對膀胱有調節 (modulatory) 的作用 [2] 本病例在小腦病變後四個月的尿動力學顯示膀胱 不反射, 與 Tracy 研究中 6 位小腦中風急性期 (72 小時內 ) 的表現一致 這可以用中樞神經病變急性期常有數週至數月的神經解離 (diaschisis) 來解釋 神經解離意指病變造成腦部興奮 (excitatory) 刺激無法向下傳達, 以致於遠端的神經反射功能暫時停擺 例如脊髓病變所造成的脊髓休克 (spinal shock), 大腦的興奮刺激無法通過病變傳達到未損傷的脊髓, 造成脊髓病變部位以下的反射暫時消失 [] 小腦病變急性期, 其對膀胱的興奮刺激中斷, 也可能造成排尿反射的消失 個案在發病四個月內, 都留置導尿管, 尿動力學檢查顯示膀胱不反射 在施予間歇導尿後一週, 就出現自動排尿現象, 尿動力學檢查也顯示排尿反射恢復 脊髓病變後盡早間歇導尿, 膀胱在漲滿與排空的生理韻律刺激下, 膀胱反射可以提早復原 [,2] 此個案的類似現象, 可以推論上述原理可應用在小腦病變患者 依據 983 年 Koff 的計算公式, 兒童的預測膀胱容量 ( 毫升 )=( 年齡 +2) 3, 則本病例的正常膀胱容量約為 42 毫升 [3] 若依據 997 年 Kaefer 的計算公式, 兒童的預測膀胱容量 ( 毫升 )=[( 年齡 /2)+ 6] 3, 則本病例的正常膀胱容量約為 36 毫升 [4] 不論依據那一個公式其膀胱容量僅略小於成人 本病例在每分鐘 3 毫升的灌流速度下, 當膀胱灌注 26 毫升時出現逼尿肌反射 ( 容量小於 3 毫升 ), 壓力高達 95 毫升 ( 壓力高於 6 公分水柱 ), 且此收縮無法被抑制, 符合逼尿肌過度反射的定義 [5] 此結果可以解釋病人頻尿以及尿急的症狀 其逼尿肌收縮時, 外括約肌出現間斷性的不協調收縮, 可以解釋病人排空尿液有困難, 但症狀不嚴重 回顧文獻, 沒有找到小腦中風恢復期的尿動力學報告 Leach 報告 5 位遺傳性小腦退化病變患者的尿動力學檢查, 結果顯示 8 位有逼尿肌過度反射伴隨協調的外括約肌, 位有逼尿肌過度反射伴隨外括約肌失調,2 位有正常的的逼尿肌反射,4 位有逼尿肌不反射以及大容量的膀胱 (4-6 毫升 ) 建議膀胱的處理要依據尿動力學的結果 至於病變部位與膀胱功能障礙種類的關係, 則沒有明確的結論 [3] Leach 的報告中最常見的異常表現為逼尿肌過度反射 (9 例佔 6%) 和本病例相同, 具有臨床上參考價值 根據動物實驗小腦在蓄尿期有抑制膀胱收縮的調節作用, 小腦病變減少抑制訊息的傳導造成逼尿肌的過度反射, 是合理的推測 本病例在膀胱訓練後, 進步顯著 排尿前有感覺, 雖有頻尿及尿急感, 但還能忍尿, 排尿能力也進步快速, 可供臨床照顧之參考 留置導尿管可能延緩逼尿肌反射的恢復, 建議病情穩定後及早實施間歇導尿以及排尿訓練
小腦中風排尿障礙 69 (A) (B) 圖. 發病當天頭部電腦斷層攝影影像顯示雙側小腦半球 小腦蚓部 (A) 及腦室內出血 (B) Video CMG with 3 way REH# 2 Pves 9 6 3 Pabd 6 3 Pdet 6 3 Pura 6 3 EMG 2 EMG2 5 9 32 ST DC FD Pur MV CC m8 m9 85 s :25 4:5 7:5 9:55 2:45 5:35 8:25 Pves: 膀胱內壓,Pabd: 直腸內壓,Pdet: 逼尿肌收縮壓,Pura: 尿道內壓,EMG: 原始肌電波,EMG2: 整合肌電波 圖 2. 發病後 4 個月的尿動力學檢查結果 : 逼尿肌無反射發生, 尿道外括約肌有間歇收縮, 無排尿現象
7 台灣復健醫誌 29; 37(): 67-72 Video CMG with 3 way REH# 2 Pves 9 6 3 Pabd 6 3 Pdet 6 3 Pura 6 3 EMG 2 EMG2 5 9 5 ST P FD DC Pur MV 5 s :5 2:3 4: 5:5 7:3 9: :5 L CC 圖 3. 發病後 5 個半月的尿動力學檢查結果 : 膀胱容量 26 毫升時出現逼尿肌收縮, 最高壓力 95 公分水柱, 伴隨尿道外括約肌間歇不協調收縮 結論 大範圍小腦出血, 在急性期可能造成逼尿肌不反射, 而無法排尿 若能盡早拔除導尿管給予間歇導尿的膀胱訓練, 逼尿肌反射可望復原 在恢復期會有逼尿肌過度反射以及尿道括約肌不協調收縮現象, 排尿前有感覺, 雖頻尿但可忍尿, 排空尿液能力也能明顯進步, 預後良好 參考文獻 Siffert J, Poussaint TY, Goumnerova LC, et al. Neurological dysfunction associated with postoperative cerebellar mutism. J Neurooncol 2;48:75-8. Dietrichs E, Haines DE. Possible pathways for cerebellar modulation of autonomic responses: micturition. Scand J Urol Nephrol Suppl 22;2:6-2. Leach GE, Farsaii A, Kark P, et al. Urodynamic manifestations of cerebellar ataxia. J Urol 982;28:348-5. Burney TL, Senapati M, Desai S, et al. Acute cerebrovascular accident and lower urinary tract dysfunction: a prospective correlation of the site of brain injury with urodynamic findings. J Urol 996;56:748-5. Craggs MD, Vaizey CJ. Neurophysiology of the bladder and bowel. In: Fowler CJ, editor. Neurology of baldder, bowel, and sexual dysfunction. Boston: Butterworth Heinemann; 999. p.9-32. Arsdalen KV, Wein AJ. Physiology of micturition and continence. In: Krane RJ & Siroky MB, editor. Clinical neuro-urology. 2nd ed. Boston: Little, Brown and Company; 99. p.25-82. Bradley WE, Teague CT. Cerebellar regulation of the micturition reflex. J Urol 969;:396-9. Martner J. Influences on the defecation and micturition reflexes by the cerebellar fastigial nucleus. Acta Physiol Scand 975;94:95-4. Nishizawa O, Ebina K, Sugaya K, et al. Effect of cerebellectomy on reflex micturition in the decerebrate dog as determined by urodynamic evaluation. Urol Int
小腦中風排尿障礙 7 989;44:52-6. Feeney DM, Baron JC. Diaschisis. Stroke 986;7:87-3. Comarr AE. Intermittent catheterization for the traumatic cord bladder patient. J Urol 972;8:79-8. Wheeler JS, Walter JW. Acute urologic management of the patient with spinal cord injury: initial hospitalization. Urol Clin North Am 993;2:43-. Koff SA. Estimating bladder capacity in children. Urology 983;2:248. Kaefer M, Zurakowski D, Bauer SB, et al. Estimating normal bladder capacity in children. J Urol 997;58: 226-4. Merrill DC, Bradley WE, Markland C. Air cystometry II: A clinical evaluation of normal adults. J Urol 972; 8:85-8.
72 台灣復健醫誌 29; 37(): 67-72 Voiding Dysfunction in Cerebellar Stroke: A Case Report Chi-Chung Ho, Yu-Hui Huang,,2 Su-Ju Tsai,,2 Ko-Shin Jian, Yung-Liang Kao, Liu-Ing Bih,2 Department of Physical Medicine and Rehabilitation, Chung Shan Medical University Hospital, Taichung; 2Department of Physical Medicine and Rehabilitation, Chung Shan Medical University, Taichung. Animal studies have suggested that the cerebellum plays an inhibitory role in the collecting phase and a facilitatory role in the emptying phase of the voiding reflex in the micturition cycle. A 2 year old girl was admitted who complained of a headache and had a disturbance in consciousness after running in school. An emergent brain computed tomography scan showed massive bleeding over bilateral cerebellum hemispheres, vermis, and ventricles. An occipital craniotomy was performed to remove the hematoma. Simultaneously, an arterio-venous malformation was found and excised. She regained consciousness 3 weeks later, thereafter urine retention was noted as well as trunkal ataxia, upper and lower limb dysmetria, dysarthria, and dysphagia. Videourodynamic studies (VUD), performed 4 months after the onset of the stroke, showed detrusor areflexia with intermittent external sphincter contractions. An intermittent catheterization program was administered and voluntary urination began one week later. Though frequent urination and urgency were noted, she remained continent and the amount of residual urine decreased gradually. A followed up VUD at 6 weeks revealed detrusor hyperreflexia, which occurred in a bladder volume of 26 ml with an intravesical pressure of 95 cmh 2 O. In addition, intermittent detrusor external sphincter dyssynergia was detected. Upon a review of the literature, there were few reports examining neurogenic voiding dysfunction after cerebellum lesion. This case study exhibited detrusor areflexia in the acute stage of a cerebellum lesion, detrusor hyperreflexia in recovery phase, and a positive outcome after bladder training. ( Tw J Phys Med Rehabil 29; 37(): 67-72 ) Key Words: cerebellar stroke, urodynamics, neurogenic bladder dysfunction Correspondence to: Dr. Liu-Ing Bih, Department of Rehabilitation Medicine, Chung Shan Medical University Hospital, No. 42, Section 3, Tay-Yuan Road, Taichung 49, Taiwan. Tel:(4) 22393855 ext 8339 e-mail:bihliuin@ms2.hinet.net