临 床 与 病 理 杂 志 J Clin Pathol Res 2015, 35(5) http://www.lcbl.net 703 doi: 10.3978/j.issn.2095-6959.2015.05.003 View this article at: http://dx.doi.org/10.3978/j.issn.2095-6959.2015.05.003 AME 科 研 时 间 专 栏 专 栏 导 读 :AME Groups 旗 下 出 版 了 Journal of Thoracic Disease ( 胸 部 疾 病 杂 志 ) Annals of Cardiothoracic Surgery ( 心 胸 外 科 年 鉴 ) Chinese Journal of Cancer Research ( 中 国 癌 症 研 究 ) 和 Annals of Translational Medicine ( 转 化 医 学 年 鉴 ) 等 近 20 本 英 文 医 学 学 术 期 刊 2014 年,AME Groups 中 文 平 台 科 研 时 间 的 诞 生, 为 广 大 从 事 临 床 和 基 础 研 究 的 科 研 工 作 者 带 来 了 福 音, 提 供 了 更 多 科 研 交 流 和 学 习 分 享 的 机 会 欢 迎 广 大 读 者 关 注 我 们 AME 科 研 时 间 专 栏, 订 阅 我 们 的 公 众 微 信 号 ( 科 研 时 间 :amegroups), 给 我 们 提 出 宝 贵 的 建 议 和 意 见, 以 便 于 将 这 个 专 栏 建 设 得 更 好, 成 为 读 者 喜 闻 乐 见 的 一 个 栏 目 东 莞 市 小 学 生 漏 斗 胸 的 普 查 研 究 及 漏 斗 胸 普 查 机 制 的 建 立 邹 绪 森 1,2, 林 艳 晴 3, 蔡 苏 媚 2, 徐 鑫 2, 殷 伟 强 2, 耿 庆 山 1, 何 建 行 2 3, 李 薇 (1. 中 山 大 学 公 共 卫 生 学 院, 广 州 510080;2. 广 州 医 科 大 学 附 属 第 一 医 院 胸 外 科, 广 州 510120; 3. 东 莞 市 第 五 人 民 医 院 儿 科, 东 莞 523905) [ 摘 要 ] 目 的 : 本 研 究 计 划 对 东 莞 市 32 镇 422 所 小 学 全 体 2012 年 在 校 学 生 及 2013 年 新 入 学 学 生 进 行 漏 斗 胸 的 普 查, 筛 查 出 漏 斗 胸 患 者, 并 建 立 漏 斗 胸 普 查 机 制 与 队 伍, 为 小 儿 漏 斗 胸 诊 疗 指 南 的 建 立 提 供 流 行 病 学 方 面 的 支 持 方 法 : 本 研 究 对 东 莞 市 32 镇 422 所 小 学 479 402 名 2012 年 在 校 学 生 及 2013 年 新 入 学 学 生 进 行 漏 斗 胸 的 普 查, 并 对 422 所 小 学 约 420 名 校 医 人 员 进 行 漏 斗 胸 的 系 列 培 训, 建 立 漏 斗 胸 普 查 机 制 及 网 络 结 果 : 本 研 究 共 普 查 广 东 东 莞 市 内 31 镇 406 所 小 学 中 2012 年 全 体 在 校 学 生 及 2013 年 新 入 学 学 生 共 计 477 627 名 儿 童 ( 普 查 率 为 99.62%), 年 龄 4~15 岁, 平 均 年 龄 为 8.78 岁, 其 中 男 性 N 1 =244 545 人, 平 均 年 龄 8.22 岁, 女 性 N 2 =233 082, 平 均 年 龄 8.89 岁 共 筛 查 出 漏 斗 胸 患 者 257 人, 现 患 率 为 PR =0.583, 其 中 男 性 N 3 =176, 平 均 年 龄 8.79 岁, 女 性 N 4 =81 例, 平 均 年 龄 8.77 岁 以 漏 斗 胸 患 者 为 阳 性 组, 健 康 儿 童 为 对 照 组, 性 别 为 因 变 量 做 卡 方 检 验,P 值 为 0.00, P<0.05, 男 女 漏 斗 胸 的 发 病 率 有 统 计 学 差 异 比 值 为 N 3 :N 4 =2.172:1 共 培 训 了 410 名 校 医 工 作 人 员, 建 立 了 漏 斗 胸 普 查 机 制 及 网 络 结 论 : 本 研 究 对 东 莞 市 2012 年 全 体 在 校 小 学 生 及 2013 年 新 入 学 学 生 漏 斗 胸 情 况 进 行 了 普 查 研 究, 经 过 统 计 学 检 验, 男 女 发 病 率 有 差 异, 并 建 立 了 长 效 稳 定 的 漏 斗 胸 普 查 机 制, 为 漏 斗 胸 早 诊 早 治 准 备 了 人 员 基 础 与 技 术 基 础 [ 关 键 词 ] 漏 斗 胸 ; 普 查 研 究 ; 普 查 网 络 收 稿 日 期 (Date of reception):2014 07 01 通 信 作 者 (Corresponding author): 何 建 行,Email: drjianxing.he@gmail.com; 李 薇,Email: dr.li.wei@163.com 基 金 项 目 (Foundation item): 东 莞 市 卫 生 局 重 点 项 目 (2012105102029) This work was supported by Gongduan Health Bureau 2012 (2012105102029), P. R. China.
704 临 床 与 病 理 杂 志, 2015, 35(5) http://www.lcbl.net Pectus excavatum screening of primary students in dongguan and construction of pectus excavatum screening and following network ZOU Xusen 1,2, LIN Yanqing 3, CAI Sumei 2, XU Xin 2, YIN Weiqiang 2, GENG Qingshan 1, HE Jianxing 2, LI Wei 3 (1. Public Health College, Sun Yat-sen University Medical School, Guangzhou 510080; 2. Thoracic Surgery Department, 1st Affiliated Hospital of Guangzhou Medical University, Guangzhou 510120; 3. Pediatric Department, 5th People Hospital, Dongguan Guangdong 523905, China) Abstract Keywords Objective: We planned to finish the census of 479,402 student in 422 primary school in Dongguang, Guangdong Province, in order to screen the pectus excavatum patient and treat with surgery. Then we could build up an effective stable pectus excavatum screening network to prepare for the Children Pectus Excavatum Diagnosis & Treatment Guildline. Methods: We finished the census 479,402 student in 422 primary school to screen the pectus excavatum patients, then applied the chi-square test to describe the difference in gender. Moreover, we trained 420 school medical practitioners to build up the PEX screening and following network in Dongguang, Guangdong Province. Results: We had screening 477,627 student (N=477,627) in 406 primary schools in Dongguan, Guangdong Province with 99.62% screening rate, age ranged from 4~15 years old, average age was 8.78 years old. Male student was 244,545 (N 1 =244,545, M 1 =8.78) with average age was 8.22 years old while female was 233082 (N 2 =233,082, M 2 =8.22) with 8.89 years old. A total of 257 children were enrolled the PEX group, the prevalence rate was 0.583 with 176 male (N 3 =176, M 3 =8.79) while 81 female (N 4 =81, M 4 =8.77). The chisquare test result in P<0.00, indicated the prevalence rate in male and female was significantly different. The stable effective PEX screening and following network was initially built up by 410 school medical practitioners were trained with three courses and passed the exam. Conclusion: The research screened the pectus excavatum patients in all the primary school students from 2012~2013 in Dongguan, Guangdong Province. Through the screening and training, a stable effective PEX screening and following network was initially built up, through which the PEX patient in Dongguan could be benefit from early diagnosis, early prevention and early treatment. pectus excavatum; census; screening and following network 漏 斗 胸 (pectus excavatum,pex) 通 常 是 指 第 三 至 第 七 肋 软 骨 从 肋 软 骨 连 接 的 内 侧 或 外 向 脊 柱 方 向 凹 陷, 形 成 漏 斗 形 状 的 两 侧 壁, 是 五 类 先 天 性 胸 壁 畸 形 中 最 常 见 的 类 型 [1] 在 十 六 世 纪,Bauhinus 第 一 个 描 述 了 漏 斗 似 的 胸 壁, 另 一 个 有 记 载 的 描 述 漏 斗 胸 胸 部 外 观 文 献 的 文 献 是 1860 年 由 Woillez 报 道 1863 年,Von Luschka 报 道 1 名 24 岁 的 男 子 在 胸 壁 上 一 个 6 cm 深 凹 陷 1870 年,Eggel [2] 发 表 了 第 一 个 全 面 的 胸 部 凹 陷 形 成 漏 斗 胸 部 畸 形 患 者 的 病 例 报 告, 称 它 miraculum naturae Meyer 在 1911 年 通 过 去 除 肋 软 骨 操 作 了 第 一 例 漏 斗 胸 手 术,1998 年 Nuss 首 先 介 绍 了 无 骨 切 除 矫 正 治 疗 漏 斗 胸 的 方 法, 十 余 年 来 Nuss 手 术 在 国 内 外 逐 步 得 到 推 广, 因 为 其 具 有 微 创 和 美 观 的 优 势, 目 前 已 成 为 漏 斗 胸 矫 形 的 国 外 首 选 手 术 方 式 漏 斗 胸 的 发 病 率 在 1/1 000 到 8/1 000 之 间 [3], 高 发 人 群 为 12 岁 以 下 的 儿 童 群 体, 男 性 更 易 患 漏 斗 胸, 其 性 别 分 布 在 2 1 至 9 1 之 间 [4-5], 漏 斗 胸 (PE) 的 发 病 原 因 一 般 认 为 由 先 天 性 因 素 所 致, 为 常 染 色 体 显 性 遗 传 ; 有 家 族 史 者 患 病 率 为 2.5, 无 家 族 史 者 发 病 率 仅 1 PEX 属 渐 进 式 发 展, 大 多 在 出 生 时 就 已 存 在, 往 往 于 数 月 或 数 年 后 因 进 展 明 显 而 被 家 长 发 现 [6] PE 的 常 见 症 状 及 危 害 包 括 多 个 方 面 身 体 影 响 :PE 程 度 较 轻 者, 凹 陷 胸 骨 后 缘 未 压 迫 心 脏 时 心 肺 功 能 损 害 较 轻 ;PE 较 重 时 凹 陷 的 胸 壁 使 胸 腔 的 整 体 容 量 减 小, 肺 的 扩 张 受 到 抑 制, 尤 其 是 吸 气 时 肺 扩 张 受 限, 阻 力 增 加 [7], 使 患 者 易 反 复 发 生 上 呼 吸 道 感 染 而 胸 腔 减 小 后, 心 脏 活 动 受 到 限 制, 可 使 其 搏 出 量 减 少 [6], 出 现 活 动 时 心 慌 气 短 和 呼 吸 困 难 等 症 状 心 理 影 响 : 漏 斗 胸 患 者 容
东 莞 市 小 学 生 漏 斗 胸 的 普 查 研 究 及 漏 斗 胸 普 查 机 制 的 建 立 邹 绪 森, 等 705 易 出 现 自 卑 感 羞 耻 感 社 交 障 碍 自 闭 抑 郁 等 心 理 问 题, 且 随 着 年 龄 增 大 逐 渐 凸 显, 严 重 影 响 了 患 者 身 心 健 康 [8] 外 科 手 术 矫 正 胸 部 凹 陷 一 直 是 漏 斗 胸 的 主 要 治 疗 方 法, 常 用 术 式 有 Ravitch 胸 骨 抬 高 术 及 Nuss 微 创 手 术 [2,9-10], 这 些 术 式 主 要 适 用 于 中 重 度 患 者, 手 术 宜 在 青 春 期 前 完 成 [11-12] 目 前,Nuss 漏 斗 胸 矫 形 术 已 应 用 于 临 床 多 年, 实 际 生 活 中 仍 有 许 多 未 被 发 现 和 矫 正 的 漏 斗 胸 存 在 ; 随 着 生 长 的 发 展, 漏 斗 胸 畸 形 逐 渐 加 剧, 对 青 少 年 身 心 的 影 响 将 逐 步 显 现 出 来, 严 重 的 影 响 了 青 少 年 儿 童 身 心 健 康, 进 行 治 疗 时 已 错 过 了 手 术 的 最 佳 时 期, 而 达 不 到 预 期 的 疗 效, 造 成 终 生 的 遗 憾 一 直 以 来, 国 内 外 漏 斗 胸 的 研 究 主 要 集 中 在 漏 斗 胸 的 放 射 学 诊 断 及 手 术 干 预 研 究 上 因 此 目 前 国 内 外 研 究 中 尚 未 见 漏 斗 胸 普 查 的 相 关 报 道 因 此, 有 必 要 通 过 建 立 一 套 成 熟 的 普 查 机 制, 形 成 有 组 织 的 普 查, 了 解 广 大 中 小 学 生 漏 斗 胸 的 罹 患 情 况, 早 期 发 现 并 跟 踪 随 访 漏 斗 胸, 培 训 一 批 合 格 的 漏 斗 胸 普 查 医 务 人 员 特 别 是 合 格 的 校 医, 于 早 期 发 现 可 疑 的 病 例, 使 得 这 些 患 儿 有 机 会 得 到 治 疗 预 警, 最 终 采 用 微 创 Nuss 手 术 进 行 治 疗 本 课 题 通 过 普 查 的 方 法, 形 成 有 组 织 的 普 查, 了 解 东 莞 市 小 学 生 漏 斗 胸 的 罹 患 情 况, 早 期 发 现 并 跟 踪 随 访 漏 斗 胸, 获 得 东 莞 市 小 学 生 漏 斗 胸 的 现 患 率 及 流 行 病 学 特 征 分 布 图, 并 培 训 一 批 合 格 的 漏 斗 胸 普 查 医 务 人 员 特 别 是 合 格 的 校 医, 建 立 漏 斗 胸 普 查 机 制 及 网 络, 早 期 发 现 可 疑 的 病 例, 使 得 这 些 患 儿 有 机 会 得 到 治 疗 预 警 最 终 采 用 微 创 Nuss 手 术 进 行 治 疗 本 项 目 的 开 展 可 以 显 著 提 高 东 莞 小 学 少 年 儿 童 胸 壁 畸 形 的 保 健 诊 治 水 平, 为 儿 童 提 供 更 细 致 的 成 长 环 境 1 材 料 与 方 法 本 研 究 计 划 对 广 东 东 莞 市 内 31 镇 422 所 小 学 中 2012 年 全 体 在 校 学 生 及 2013 年 新 入 学 学 生 共 计 479 402 名 适 龄 儿 童, 详 细 记 录 普 查 儿 童 姓 名 性 别 年 龄 出 生 年 月 学 校 班 级 电 话 及 记 录 日 期 和 记 录 人 同 时 对 接 受 普 查 培 训 课 程 的 420 名 校 医 人 员 进 行 3 期 为 期 2 d 的 漏 斗 胸 诊 疗 知 识 培 训, 建 立 普 查 网 络, 跟 踪 筛 查 出 来 的 漏 斗 胸 患 儿, 并 在 每 年 入 学 体 检 对 新 入 学 学 生 进 行 漏 斗 胸 早 期 诊 断 并 上 报 东 莞 市 卫 生 局, 建 立 漏 斗 胸 普 查 网 络 与 早 期 诊 断 机 制 2 结 果 表 1 2012~2014 东 莞 市 小 学 生 年 龄 分 布 Table 1 The age distribution and gender composition of the PEX pupils 项 目 受 检 人 数 / 人 构 成 比 /% 年 龄 / 岁 5 2 005 0.4199 6 39 395 8.248 7 69 999 14.6556 8 73 973 15.4876 9 78 161 16.3644 10 79 771 16.7016 11 79 289 16.6006 12 45 895 9.609 12 9 139 1.912 性 别 男 244 545 51.2 女 233 082 48.8 频 率 由 于 部 分 学 生 请 假 及 退 学, 休 学 及 学 校 不 参 与 到 该 项 目 等 原 因, 共 普 查 广 东 东 莞 市 内 31 镇 406 所 小 学 中 2012 年 全 体 在 校 学 生 及 2013 年 新 入 学 学 生 共 计 477 627 名 适 龄 儿 童, 普 查 率 为 99.62%, 年 龄 4~15 岁, 平 均 年 龄 为 8.78 岁, 其 中 男 性 N 1 =244 545 人, 平 均 年 龄 8.22 岁, 女 性 N 2 =233 082, 平 均 年 龄 8.89 岁 ( 表 1) ( 图 1-2): 普 查 总 样 本 的 年 龄 分 布 图 与 性 别 构 成 图 如 下 80.000 60.000 40.000 20.000 0 年 龄 4 6 8 10 12 14 年 龄 按 人 数 加 权 的 案 例 均 值 =9.15 标 准 偏 差 =1.879 N=477 627 图 1 东 莞 市 31 镇 406 所 小 学 2012~2014 漏 斗 胸 普 查 人 数 总 样 本 年 龄 分 布 图 Figure 1 Age distribution of the total sample enrolled in the screening for PEX conducted in 406 primary schools in 31 towns in Dongguan from 2012 to 2014
706 临 床 与 病 理 杂 志, 2015, 35(5) http://www.lcbl.net 图 2 东 莞 市 31 镇 406 所 小 学 2012-2014 漏 斗 胸 普 查 人 数 总 样 本 性 别 分 布 图 性 别 Figure 2 Gender distribution of the total sample enrolled in the screening for PEx conducted in 406 primary schools in 31 towns in Dongguan from 2012 to 2014 男 生 女 生 按 人 数 加 权 的 案 例 本 研 究 共 筛 查 出 漏 斗 胸 患 者 257 人, 现 患 率 为 P=0.583, 其 中 男 性 N 3 =176, 平 均 年 龄 8.79 岁, 女 性 N 4 =81 例, 平 均 年 龄 8.77 岁 详 细 受 检 人 数 与 检 出 人 数 如 下 ( 表 2) 检 出 人 数 年 龄 分 布 图 及 性 别 构 成 图 如 下 ( 表 3, 图 3-4) 我 们 以 性 别 为 因 变 量, 以 漏 斗 胸 患 者 为 阳 性 组, 健 康 患 者 为 阴 性 组, 进 行 卡 方 检 验, 结 果 如 下 ( 表 4) 卡 方 值 为 30.739, P 值 为 0.00, P 值 <0.05, 因 此 认 为 男 女 组 漏 斗 胸 的 发 病 率 差 异 有 统 计 学 意 义 表 2 东 莞 市 31 镇 406 所 小 学 477 627 人 漏 斗 胸 筛 查 情 况 表 Table 2 Results of screening for PEx among 477,627 pupils in 406 primary schools in 31 towns in Dongguan 镇 区 小 学 2013~2014 2012~2013 总 参 检 漏 斗 胸 发 病 率 数 量 参 检 人 数 参 检 人 数 人 数 人 数 / 虎 门 28 1 743 5 718 7 461 4 0.536 南 城 18 1 182 3 876 5 058 1 0.198 莞 城 9 580 899 2 479 3 1.211 石 龙 7 463 1 521 1 984 1 0.504 石 碣 14 4 239 18 148 22 387 35 1.563 茶 山 13 3 758 15 288 19 046 21 1.102 厚 街 23 6 470 23 159 29 629 5 0.169 沙 田 7 2 408 7 120 9 528 1 0.105 道 滘 8 1 953 10 284 12 237 0 0 洪 梅 8 300 1 944 2 244 0 0 麻 涌 9 1 157 6 713 7 870 0 0 望 牛 墩 6 1 367 5 907 7 274 0 0 中 堂 13 447 2 453 2 900 2 0.345 高 埗 10 2 500 10 236 12 736 0 0 长 安 23 8 658 34 626 43 284 2 0.046 大 岭 山 松 山 湖 17 3 997 18 196 22 193 2 0.090 寮 步 镇 20 5 854 25 908 31 762 28 0.881 大 朗 镇 22 6 396 27 394 33 790 29 0.858 常 平 镇 25 7 034 29 363 36 397 32 0.879 东 坑 镇 9 3 511 11 914 15 425 10 0.648 横 沥 镇 9 4 492 13 481 17 973 16 0.890 石 排 镇 12 3 405 11 916 15 321 15 0.979 企 石 镇 9 2 359 9 828 12 187 2 0.164 桥 头 镇 6 952 12 808 13 760 10 0.727 谢 岗 镇 5 1 439 6 186 7 625 2 0.262 黄 江 镇 10 2 698 11 586 14 284 4 0.280 清 溪 镇 14 4 609 16 223 20 832 8 0.384 凤 岗 镇 23 6 021 24 303 30 324 23 0.758 樟 木 头 镇 9 2 397 11 971 14 368 1 0.070 万 江 镇 20 995 4 274 5 269 0 0 合 计 406 11 3125 36 4502 477 627 257 0.538
东 莞 市 小 学 生 漏 斗 胸 的 普 查 研 究 及 漏 斗 胸 普 查 机 制 的 建 立 邹 绪 森, 等 707 表 3 检 出 人 数 年 龄 分 布 图 及 性 别 构 成 图 Figure 3 Age and gender distribution form of screened PEX cases 项 目 检 出 人 数 构 成 比 /% 年 龄 / 岁 5 4 1.6 6 46 17.9 7 43 16.7 8 39 15.2 9 26 10.1 10 24 9.3 11 42 16.3 12 22 8.6 12 33 12.9 性 别 男 176 68.5 女 81 31.5 表 4 现 患 率 性 别 差 异 卡 方 检 验 表 格 Table 4 Incidence rate difference in Chi-square test 变 量 阳 性 组 健 康 组 男 生 176 244 369 女 生 81 233 001 合 计 257 477 370 本 研 究 通 过 对 东 莞 市 31 镇 406 所 小 学 进 行 漏 斗 胸 普 查 工 作 的 同 时, 建 立 了 漏 斗 胸 的 普 查 网 络, 并 对 410 名 校 医 人 员 进 行 了 三 期 的 培 训, 包 括 漏 斗 胸 历 史 与 临 床 表 现, 漏 斗 胸 的 诊 疗 进 展 等 内 容 培 训, 并 通 过 知 识 水 平 考 核 及 实 践 考 核 ( 由 校 医 初 诊 2013 年 新 入 学 学 生, 胸 外 科 专 家 进 行 复 核 ) 后, 410 校 医 人 员 全 部 通 过 考 核 测 试 3 讨 论 频 率 50 40 30 20 10 0 漏 斗 胸 检 出 人 数 年 龄 分 布 5.0 6.0 6.5 7.0 8.0 9.0 10.0 11.0 12.0 13.0 14.0 15.0 漏 斗 胸 检 出 人 数 年 龄 分 布 图 3 257 例 漏 斗 胸 检 出 人 数 年 龄 分 布 图 Figure 3 Age distribution of 257 screened PEX cases in Dongguan 图 4 257 例 漏 斗 胸 检 出 人 数 性 别 构 成 图 Figure 4 Gender distribution of 257 screened PEX cases in Dongguan 性 别 男 生 女 生 3.1 漏 斗 胸 的 发 病 率 差 异 漏 斗 胸 是 最 常 见 的 胸 壁 畸 形, 占 所 有 胸 壁 畸 形 的 90% 以 上, 漏 斗 胸 的 特 点 是 胸 骨 的 下 部 分 及 其 相 应 的 肋 软 骨 向 脊 柱 方 向 凹 陷, 形 成 以 剑 突 为 中 心 的 前 胸 壁 呈 漏 斗 状 下 陷 [1] [2-3] 过 往 对 漏 斗 胸 的 研 究 报 道, 有 关 发 病 率 最 权 威 的 报 道 是 Nuss 与 Kelly 两 位 教 授 1998 年 及 2005 年 发 表 在 儿 童 外 科 学 杂 志 Journal of Pediatric Surgery 上 的 文 章 第 一 篇 文 章 通 过 收 集 1987~1996 年 间 选 择 手 术 的 胸 腔 畸 形 患 者 作 为 研 究 样 本 对 比 1987~1996 年 间 的 新 生 儿 数 量 进 行 发 病 率 的 计 算, 而 第 二 篇 文 章 通 过 收 集 1889~2001 年 112 年 中 死 亡 的 新 生 儿 的 尸 检 数 据 中, 筛 选 记 录 胸 壁 畸 形 的 样 本 作 为 计 算 发 病 率 的 样 本 量 本 课 题 通 过 对 东 莞 市 31 镇 406 所 小 学 的 477 627 名 小 学 生 进 行 漏 斗 胸 的 普 查, 是 国 内 外 第 一 项 漏 斗 胸 针 对 某 个 年 龄 段 群 体 的 地 区 性 现 况 普 查, 相 对 于 以 往 报 道 中 的 回 顾 性 研 究, 本 研 究 得 到 东 莞 市 小 学 生 群 体 中 漏 斗 胸 发 病 的 全 部 病 例, 并 能 提 供 早 期 治 疗, 同 时 较 为 准 确 地 描 述 漏 斗 胸 的 地 区 分 布 与 年 龄 分 布 本 课 题 共 筛 查 出 257 名 漏 斗 胸 患 者, 现 患 率 为 0.583, 其 中 发 病 率 最 高 的 为 石 竭 镇 (35/22 387, I=1.563 ), 有 道 滘, 洪 梅, 麻 涌, 望 牛 墩 高 埗 万 松 山 6 个 镇 没 有 筛 查 出 漏 斗 胸 患 者 本 研 究 的 现 患 率 低 于 过 往 的 对 于 漏 斗 胸 的 研 究 文 章 中 报 道 PE 的 发 病 率 为 1 ~4 [1-4] 本 课 题 结 果 中, 漏 斗 胸 发 病 率 低 于 过 往 报 道
708 临 床 与 病 理 杂 志, 2015, 35(5) http://www.lcbl.net 的 原 因 有 以 下 几 点 : 1) 研 究 设 计 原 因 : 由 于 本 课 题 横 断 面 研 究 的 对 象 群 体 为 东 莞 市 全 体 小 学 生, 选 择 该 特 定 群 体 作 为 研 究 对 象 是 根 据 以 往 的 报 道, 由 于 人 体 骨 骼 生 长 的 特 点, 年 龄 小 的 患 儿 骨 质 软, 肋 软 骨 长, [13] PE 手 术 一 般 在 3~12 岁, 更 有 部 分 学 者 认 为 提 出 6 ~ 8 岁 为 最 优 年 龄, 而 对 15 岁 以 上 骨 骼 发 育 已 渐 于 完 全 的 青 少 年 及 成 年 人,Nuss 手 术 等 漏 斗 胸 外 科 治 疗 方 法 由 于 矫 形 所 用 钢 条 数 量 与 创 口 数 量 的 增 加 而 导 致 术 后 并 发 症 发 病 率 增 高, 矫 形 效 [14-19] 果 不 佳 等 不 良 预 后, 有 报 道 更 指 出 18 岁 以 上 的 青 少 年 及 成 人 漏 斗 胸 患 者 进 行 Nuss 手 术 后, 气 胸, 胸 腔 积 液 等 术 后 并 发 症 发 病 率 甚 至 高 达 60% 因 此 本 课 题 研 究 从 手 术 可 行 性 的 角 度 出 发, 并 未 将 东 莞 市 15 岁 以 上 的 漏 斗 胸 患 者 纳 入 本 次 研 究 之 中 2) 样 本 收 集 原 因 : 由 于 经 济 条 件 及 家 庭 原 因, 部 分 东 莞 市 农 村 儿 童 存 在 不 接 受 小 学 教 育 的 情 况, 这 一 部 分 人 群 中 的 漏 斗 胸 患 儿 也 未 能 纳 入 本 次 研 究 的 样 本 之 中 [20-21] 3) 地 区 差 异 性 原 因 : 国 内 外 多 篇 研 究 都 提 出, 漏 斗 胸 等 胸 壁 畸 形 的 发 病 率 具 有 地 区 差 异 性, 同 时 与 小 儿 佝 偻 病 新 生 儿 营 养 性 疾 病 有 一 定 [22] 的 相 关 性, 甚 至 有 研 究 认 为, 漏 斗 胸 是 先 天 性 小 儿 佝 偻 病 的 重 要 体 征 之 一 东 莞 市 作 为 较 发 达 的 沿 海 城 市, 在 新 生 儿 围 手 术 期 及 儿 童 护 理, 儿 童 营 养 条 件 都 较 为 良 好, 胸 壁 畸 形 等 疾 病 发 病 率 可 能 会 因 此 降 低 3.2 漏 斗 胸 的 年 龄 分 布 本 课 题 PE 患 者 年 龄 范 围 4~15 岁, 平 均 年 龄 8.782 岁, 其 中 男 性 176 例, 平 均 年 龄 8.79 岁, 女 性 81 例, 平 均 年 龄 8.77 岁 其 中 现 患 人 数 最 多 的 年 龄 段 位 6~7 岁, 共 46 人, 对 比 整 体 样 本 的 正 态 分 布 规 律,PE 患 者 从 年 龄 分 布 图 上 来 看 属 于 不 规 则 分 布 这 可 能 术 由 于 漏 斗 胸 是 一 类 随 年 龄 增 长 的 渐 进 式 疾 病, 大 多 在 出 生 时 就 存 在, 往 往 于 数 月 或 数 年 后 因 进 展 明 显 而 被 家 长 发 现 [23], 因 此 PE 患 者 一 般 前 往 就 医 时 胸 骨 凹 陷 体 征 已 较 为 明 显, 距 离 PE 发 病 已 经 有 一 定 的 时 间, 因 此,PE 患 者 的 发 现 年 龄 并 不 能 代 表 其 发 病 年 龄 而 往 往 由 于 家 长 对 PE 确 切 的 发 病 时 间 一 般 也 无 法 准 确 推 断 与 描 述, 因 此 本 研 究 也 无 法 回 溯 PE 患 者 的 发 病 时 间 有 研 究 显 示, 对 孕 妇 及 新 生 儿 进 行 骨 碱 性 磷 酸 酶 (BALP) 活 性 测 定, 推 断 BALP 活 性 增 高 程 度 与 新 生 儿 鸡 胸, 漏 斗 胸 等 疾 病 的 发 病 有 明 显 相 关 性 [24] 3.3 漏 斗 胸 的 性 别 分 布 病 因 研 究 及 普 查 网 络 的 建 立 本 研 究 筛 查 出 的 257 名 漏 斗 胸 现 患 病 例 中, 男 性 患 者 176 例 (68.5%), 女 性 81 例 (31.5%), 男 女 比 例 为 2.172 1, 非 PE 患 者 中, 男 性 为 244 369 例 (51.2%), 女 性 为 233 001 例 (48.8%) 将 PE 患 者 作 为 阳 性 组, 非 PE 患 者 作 为 对 照 组, 以 性 别 为 因 变 量, 进 行 卡 方 检 验, 卡 方 值 为 30.739, P 值 为 [25] 0.00,P 值 <0.05, 因 此 认 为 男 女 组 漏 斗 胸 的 发 病 率 差 异 有 统 计 学 意 义 本 次 研 究 中 与 以 往 的 回 顾 性 研 究 在 漏 斗 胸 发 病 的 性 别 差 异 上 相 符, 漏 斗 胸 男 性 比 女 性 多 发 符 合 过 往 报 道 中 男 性 较 女 性 多 发 的 数 据, 并 在 2 1~9 1 之 间 的 比 率 国 内 外 尚 未 见 研 究 漏 斗 胸 发 病 率 男 性 高 于 女 性 的 报 道, 本 研 究 作 为 普 查 性 的 现 况 研 究, 也 未 能 对 漏 斗 胸 男 性 发 病 率 高 的 原 因 做 出 解 释 漏 斗 [26] 胸 的 具 体 病 因 迄 今 尚 不 完 全 清 楚,Wurtza 等 在 2012 年 发 表 的 一 篇 研 究 中 提 出 : 漏 斗 胸 (PE) 的 发 病 原 因 一 般 认 为 由 先 天 性 因 素 所 致, 为 常 染 色 体 显 性 遗 传 ; 有 家 族 史 者 患 病 率 为 2.5, 无 家 族 史 者 发 病 率 仅 1 发 病 机 理 在 于 出 生 时 或 在 青 春 期 肋 软 骨 异 常 增 生 伸 长, 并 发 生 向 前 或 向 后 的 位 [5] 移 和 变 形 国 内 也 有 学 者 总 结 对 比 有 家 族 史 与 没 有 家 族 史 的 患 儿 的 发 病 率,10%~20% 患 儿 有 明 确 家 族 史 但 Wurtza 教 授 也 未 能 对 男 性 发 病 率 高 于 女 性 从 遗 传 学 角 度 作 出 一 个 合 理 的 解 释 笔 者 认 为, 这 与 以 往 基 因 测 序 方 面 研 究 技 术 尚 未 足 够 发 达 有 关 而 在 进 入 基 因 大 数 据 时 代 的 今 天, 人 体 的 基 因 学 图 谱 可 以 被 成 功 描 绘, 具 体 基 因 位 点 也 可 以 通 过 精 确 的 基 因 测 序 技 术 进 行 描 绘, 本 次 普 查 研 究 较 为 成 功 地 为 后 续 的 漏 斗 胸 基 因 研 究 打 下 了 一 个 良 好 的 信 息 网 络 基 础 : 通 过 对 东 莞 市 31 镇 406 所 小 学 进 行 漏 斗 胸 普 查 工 作 的 同 时, 建 立 了 漏 斗 胸 的 普 查 网 络, 并 对 410 名 校 医 人 员 进 行 了 三 期 的 培 训 及 考 核, 成 功 建 立 了 长 期 对 漏 斗 胸 进 行 早 期 诊 断 及 监 测 的 普 查 网 络 与 普 查 医 务 队 伍, 对 东 莞 市 漏 斗 胸 的 早 诊 早 治 工 作 的 开 展 及 漏 斗 胸 建 立 了 良 好 的 技 术 基 础 与 人 员 基 础 该 漏 斗 胸 普 查 网 络 首 先 可 以 对 每 年 东 莞 市 新 入 学 的 小 学 生 进 行 漏 斗 胸 的 体 检 普 查, 对 漏 斗 胸 症 状 明 显 的 学 生 进 行 早 诊 早 治 : 外 科 手 术 矫 正 胸 部 凹 陷 一 直 是 漏 斗 胸 的 主 要 治 疗 方 法, 常 用 术 式 有 Ravitch 胸 骨 抬 高 术 及 Nuss 微 创 手 术 [2,9-10], 这 些 术 式 主 要 适 用 于 中 重 度 患 者, 手 术 宜 在 青 春 期 前 完 成 [11-12] 因 此 对 漏 斗 胸 患 者 的 早 期 筛 查 工 作 与 能
东 莞 市 小 学 生 漏 斗 胸 的 普 查 研 究 及 漏 斗 胸 普 查 机 制 的 建 立 邹 绪 森, 等 709 否 进 行 治 愈 性 手 术 密 切 相 关 而 本 研 究 所 建 立 的 漏 斗 胸 普 查 网 络 可 以 尽 可 能 提 高 手 术 的 成 功 率, 为 早 期 根 治 漏 斗 胸 的 症 状 提 供 了 信 息 保 障 其 次, 该 网 络 可 以 有 效 随 访 筛 查 出 的 漏 斗 胸 患 者, 对 其 子 女 的 漏 斗 胸 情 况 重 点 监 测, 在 早 期 预 防 其 子 女 的 漏 斗 胸 情 况 下, 也 可 有 效 对 漏 斗 胸 的 病 因 学 方 面 的 基 因 因 素 进 行 描 绘 与 进 一 步 研 究 再 次 可 以 通 过 收 集 筛 查 出 的 漏 斗 胸 患 者 与 正 常 患 者 的 基 因 信 息 进 行 对 比, 从 而 有 一 定 的 可 能 性 确 定 漏 斗 胸 的 发 病 基 因 序 列, 通 过 基 因 敲 除 等 技 术, 从 基 因 学 角 度 上 根 本 性 治 疗 漏 斗 胸 3.4 本 研 究 的 不 足 与 后 续 研 究 设 计 本 研 究 有 以 下 不 足 : 1) 由 于 漏 斗 胸 的 疾 病 发 展 特 点, 本 研 究 未 能 将 所 有 东 莞 市 的 漏 斗 胸 患 者 进 行 普 查 统 计, 遗 漏 了 未 能 上 学 的 儿 童 及 已 经 进 入 青 少 年 或 成 年 的 漏 斗 胸 患 者, 因 此 未 能 对 东 莞 市 漏 斗 胸 的 现 患 率 与 发 病 率 进 行 描 述 统 计 2) 由 于 漏 斗 胸 国 内 外 研 究 进 展 的 限 制, 本 研 究 未 能 对 漏 斗 胸 的 病 因 学 进 行 描 述 及 对 高 危 因 素 进 行 研 究 3) 由 于 检 查 条 件 限 制, 未 能 现 场 对 漏 斗 胸 患 者 进 行 HI 指 数 测 量, 只 能 在 患 者 随 后 前 往 医 院 进 行 手 术 时 记 录 严 重 程 度, 对 该 项 描 绘 漏 斗 胸 严 重 程 度 的 数 据 存 在 一 定 的 失 访 可 能 性 本 研 究 的 后 续 研 究 设 计 有 以 下 几 项 : 1) 对 筛 查 出 来 的 漏 斗 胸 患 者 随 后 进 行 的 手 术 进 行 手 术 时 间 住 院 时 间 矫 形 效 果 术 后 并 发 症 发 病 率 手 术 费 用 等 要 素 进 行 描 述, 建 立 一 个 以 改 良 Nuss 手 术 为 主 的 诊 疗 规 范 与 指 南, 将 以 改 良 Nuss 手 术 为 主 的 漏 斗 胸 诊 疗 系 统 纳 入 我 国 医 保 系 统 内, 将 给 更 多 的 漏 斗 胸 患 者 的 治 愈 带 来 福 音 2) 对 筛 查 出 的 漏 斗 胸 患 者 进 行 长 期 随 访 研 究, 进 一 步 证 实 漏 斗 胸 的 遗 传 病 学 特 性 及 对 漏 斗 胸 的 病 因 学 研 究 进 行 基 因 数 据 方 面 的 分 析, 争 取 从 基 因 学 上 解 释 漏 斗 胸 的 发 病 机 制 与 机 理 4 结 论 本 研 究 通 过 对 东 莞 市 31 镇 406 所 小 学 477 627 名 小 学 生 进 行 漏 斗 胸 普 查 工 作, 共 筛 查 出 257 名 漏 斗 胸 患 者, 东 莞 市 小 学 生 漏 斗 胸 的 现 患 率 为 0.583, 男 性 患 者 176 例 (68.5%), 女 性 81 例 (31.5%), 男 女 比 例 为 2.172:1, 漏 斗 胸 的 年 龄 分 布 与 地 域 分 布 为 不 规 则 分 布 特 点 本 研 究 并 建 立 了 漏 斗 胸 的 普 查 网 络, 并 对 410 名 校 医 人 员 进 行 了 三 期 的 培 训 及 考 核, 成 功 建 立 了 长 期 对 漏 斗 胸 进 行 早 期 诊 断 及 监 测 的 普 查 网 络 与 普 查 医 务 队 伍, 对 东 莞 市 漏 斗 胸 的 早 诊 早 治 工 作 的 开 展 及 漏 斗 胸 建 立 了 良 好 的 技 术 基 础 与 人 员 基 础 参 考 文 献 1. 胡 廷 泽. 先 天 性 胸 壁 畸 形 [ J]. 临 床 小 儿 外 科 杂, 2008, 8(1): 60-63. HU Zeyan. Congenital chest wall deformities[ J]. Journal of Clinical Pediatric Surgery, 2008, 8(1): 60-63. 2. Nuss D, Kelly RE Jr, Croitoru DP, et al. A 10-year review of a minimally invasive technique for the correction of pectus excavatum[ J]. J Pediatr Surg,1998, 33(4): 545-552. 3. Kelly RE Jr, Lawson ML, Paidas CN, et al. Pectus excavatum in a 112- year autopsy series: anatomic findings and the effect on survival[ J]. J Pediatr Surg, 2005, 40(8): 1275-1278. 4. Randolph JG, Tunell WP, Morton D Jr. Repair of pectus excavatum in children under 3 years of age: a twelve-year experience[ J]. Ann Thorac Surg, 1977, 23(4): 364-366. 5. 李 俊. 漏 斗 胸 历 史 及 其 临 床 影 响 [ J]. 临 床 医 学 工 程, 2013, 20(4): 507-508. LI Jun. History and clinical impacts of pectus excavatum[ J]. Clinical Medical Engineering, 2013, 20(4): 507-508. 6. 蒋 小 平, 胡 廷 泽, 刘 文 英, 等. 漏 斗 胸 矫 正 术 后 肺 功 能 远 期 随 [ J]. 中 华 小 儿 外 科 杂 志, 1999, 20(4): 222-224. JIANG Xiaoping, Hu Zeyan, Liu Wenying, et al. Long-term follow-up of lung functions after the correction of pectus excavatum[ J]. Chinese Journal of Pediatric Surgery, 1999, 20(4): 222-224. 7. 胡 廷 泽, 韦 福 康, 罗 启 成, 等. 胸 骨 上 举 术 治 疗 漏 斗 胸 ( 附 6 例 报 告 )[ J]. 中 华 小 儿 外 科 杂 志, 1987, 8(6): 341. HU Zeyan, WEI Fukang, LUO Qichen, et al. Correction of Funnel Chest with Metal Strut Elevation of Sternum[ J]. Chinese Journal Of Pediatric Surgery, 1987, 8(6): 341. 8. 刘 文 英, 朱 琦. 漏 斗 胸 患 儿 心 功 能 检 验 评 价 [ J]. 中 华 小 儿 外 科 杂 志, 1991, 12(2): 86-88. LIU Wenying, ZHU Qi. Heart function tests and evaluation in pediatric patients with pectus excavatum[ J]. Chinese Journal of Pediatric Surgery, 1991, 12(2): 86-88. 9. Jaroszewski D, Notrica D, McMahon L, et al. Current management of pectus excavatum: a review and update of therapy and treatment
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