704 临 床 与 病 理 杂 志, 2015, 35(5) Pectus excavatum screening of primary students in dongguan and construction of pectus excavatum scr

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1 临 床 与 病 理 杂 志 J Clin Pathol Res 2015, 35(5) doi: /j.issn View this article at: AME 科 研 时 间 专 栏 专 栏 导 读 :AME Groups 旗 下 出 版 了 Journal of Thoracic Disease ( 胸 部 疾 病 杂 志 ) Annals of Cardiothoracic Surgery ( 心 胸 外 科 年 鉴 ) Chinese Journal of Cancer Research ( 中 国 癌 症 研 究 ) 和 Annals of Translational Medicine ( 转 化 医 学 年 鉴 ) 等 近 20 本 英 文 医 学 学 术 期 刊 2014 年,AME Groups 中 文 平 台 科 研 时 间 的 诞 生, 为 广 大 从 事 临 床 和 基 础 研 究 的 科 研 工 作 者 带 来 了 福 音, 提 供 了 更 多 科 研 交 流 和 学 习 分 享 的 机 会 欢 迎 广 大 读 者 关 注 我 们 AME 科 研 时 间 专 栏, 订 阅 我 们 的 公 众 微 信 号 ( 科 研 时 间 :amegroups), 给 我 们 提 出 宝 贵 的 建 议 和 意 见, 以 便 于 将 这 个 专 栏 建 设 得 更 好, 成 为 读 者 喜 闻 乐 见 的 一 个 栏 目 东 莞 市 小 学 生 漏 斗 胸 的 普 查 研 究 及 漏 斗 胸 普 查 机 制 的 建 立 邹 绪 森 1,2, 林 艳 晴 3, 蔡 苏 媚 2, 徐 鑫 2, 殷 伟 强 2, 耿 庆 山 1, 何 建 行 2 3, 李 薇 (1. 中 山 大 学 公 共 卫 生 学 院, 广 州 ;2. 广 州 医 科 大 学 附 属 第 一 医 院 胸 外 科, 广 州 ; 3. 东 莞 市 第 五 人 民 医 院 儿 科, 东 莞 ) [ 摘 要 ] 目 的 : 本 研 究 计 划 对 东 莞 市 32 镇 422 所 小 学 全 体 2012 年 在 校 学 生 及 2013 年 新 入 学 学 生 进 行 漏 斗 胸 的 普 查, 筛 查 出 漏 斗 胸 患 者, 并 建 立 漏 斗 胸 普 查 机 制 与 队 伍, 为 小 儿 漏 斗 胸 诊 疗 指 南 的 建 立 提 供 流 行 病 学 方 面 的 支 持 方 法 : 本 研 究 对 东 莞 市 32 镇 422 所 小 学 名 2012 年 在 校 学 生 及 2013 年 新 入 学 学 生 进 行 漏 斗 胸 的 普 查, 并 对 422 所 小 学 约 420 名 校 医 人 员 进 行 漏 斗 胸 的 系 列 培 训, 建 立 漏 斗 胸 普 查 机 制 及 网 络 结 果 : 本 研 究 共 普 查 广 东 东 莞 市 内 31 镇 406 所 小 学 中 2012 年 全 体 在 校 学 生 及 2013 年 新 入 学 学 生 共 计 名 儿 童 ( 普 查 率 为 99.62%), 年 龄 4~15 岁, 平 均 年 龄 为 8.78 岁, 其 中 男 性 N 1 = 人, 平 均 年 龄 8.22 岁, 女 性 N 2 = , 平 均 年 龄 8.89 岁 共 筛 查 出 漏 斗 胸 患 者 257 人, 现 患 率 为 PR =0.583, 其 中 男 性 N 3 =176, 平 均 年 龄 8.79 岁, 女 性 N 4 =81 例, 平 均 年 龄 8.77 岁 以 漏 斗 胸 患 者 为 阳 性 组, 健 康 儿 童 为 对 照 组, 性 别 为 因 变 量 做 卡 方 检 验,P 值 为 0.00, P<0.05, 男 女 漏 斗 胸 的 发 病 率 有 统 计 学 差 异 比 值 为 N 3 :N 4 =2.172:1 共 培 训 了 410 名 校 医 工 作 人 员, 建 立 了 漏 斗 胸 普 查 机 制 及 网 络 结 论 : 本 研 究 对 东 莞 市 2012 年 全 体 在 校 小 学 生 及 2013 年 新 入 学 学 生 漏 斗 胸 情 况 进 行 了 普 查 研 究, 经 过 统 计 学 检 验, 男 女 发 病 率 有 差 异, 并 建 立 了 长 效 稳 定 的 漏 斗 胸 普 查 机 制, 为 漏 斗 胸 早 诊 早 治 准 备 了 人 员 基 础 与 技 术 基 础 [ 关 键 词 ] 漏 斗 胸 ; 普 查 研 究 ; 普 查 网 络 收 稿 日 期 (Date of reception): 通 信 作 者 (Corresponding author): 何 建 行, drjianxing.he@gmail.com; 李 薇, dr.li.wei@163.com 基 金 项 目 (Foundation item): 东 莞 市 卫 生 局 重 点 项 目 ( ) This work was supported by Gongduan Health Bureau 2012 ( ), P. R. China.

2 704 临 床 与 病 理 杂 志, 2015, 35(5) Pectus excavatum screening of primary students in dongguan and construction of pectus excavatum screening and following network ZOU Xusen 1,2, LIN Yanqing 3, CAI Sumei 2, XU Xin 2, YIN Weiqiang 2, GENG Qingshan 1, HE Jianxing 2, LI Wei 3 (1. Public Health College, Sun Yat-sen University Medical School, Guangzhou ; 2. Thoracic Surgery Department, 1st Affiliated Hospital of Guangzhou Medical University, Guangzhou ; 3. Pediatric Department, 5th People Hospital, Dongguan Guangdong , China) Abstract Keywords Objective: We planned to finish the census of 479,402 student in 422 primary school in Dongguang, Guangdong Province, in order to screen the pectus excavatum patient and treat with surgery. Then we could build up an effective stable pectus excavatum screening network to prepare for the Children Pectus Excavatum Diagnosis & Treatment Guildline. Methods: We finished the census 479,402 student in 422 primary school to screen the pectus excavatum patients, then applied the chi-square test to describe the difference in gender. Moreover, we trained 420 school medical practitioners to build up the PEX screening and following network in Dongguang, Guangdong Province. Results: We had screening 477,627 student (N=477,627) in 406 primary schools in Dongguan, Guangdong Province with 99.62% screening rate, age ranged from 4~15 years old, average age was 8.78 years old. Male student was 244,545 (N 1 =244,545, M 1 =8.78) with average age was 8.22 years old while female was (N 2 =233,082, M 2 =8.22) with 8.89 years old. A total of 257 children were enrolled the PEX group, the prevalence rate was with 176 male (N 3 =176, M 3 =8.79) while 81 female (N 4 =81, M 4 =8.77). The chisquare test result in P<0.00, indicated the prevalence rate in male and female was significantly different. The stable effective PEX screening and following network was initially built up by 410 school medical practitioners were trained with three courses and passed the exam. Conclusion: The research screened the pectus excavatum patients in all the primary school students from 2012~2013 in Dongguan, Guangdong Province. Through the screening and training, a stable effective PEX screening and following network was initially built up, through which the PEX patient in Dongguan could be benefit from early diagnosis, early prevention and early treatment. pectus excavatum; census; screening and following network 漏 斗 胸 (pectus excavatum,pex) 通 常 是 指 第 三 至 第 七 肋 软 骨 从 肋 软 骨 连 接 的 内 侧 或 外 向 脊 柱 方 向 凹 陷, 形 成 漏 斗 形 状 的 两 侧 壁, 是 五 类 先 天 性 胸 壁 畸 形 中 最 常 见 的 类 型 [1] 在 十 六 世 纪,Bauhinus 第 一 个 描 述 了 漏 斗 似 的 胸 壁, 另 一 个 有 记 载 的 描 述 漏 斗 胸 胸 部 外 观 文 献 的 文 献 是 1860 年 由 Woillez 报 道 1863 年,Von Luschka 报 道 1 名 24 岁 的 男 子 在 胸 壁 上 一 个 6 cm 深 凹 陷 1870 年,Eggel [2] 发 表 了 第 一 个 全 面 的 胸 部 凹 陷 形 成 漏 斗 胸 部 畸 形 患 者 的 病 例 报 告, 称 它 miraculum naturae Meyer 在 1911 年 通 过 去 除 肋 软 骨 操 作 了 第 一 例 漏 斗 胸 手 术,1998 年 Nuss 首 先 介 绍 了 无 骨 切 除 矫 正 治 疗 漏 斗 胸 的 方 法, 十 余 年 来 Nuss 手 术 在 国 内 外 逐 步 得 到 推 广, 因 为 其 具 有 微 创 和 美 观 的 优 势, 目 前 已 成 为 漏 斗 胸 矫 形 的 国 外 首 选 手 术 方 式 漏 斗 胸 的 发 病 率 在 1/1 000 到 8/1 000 之 间 [3], 高 发 人 群 为 12 岁 以 下 的 儿 童 群 体, 男 性 更 易 患 漏 斗 胸, 其 性 别 分 布 在 2 1 至 9 1 之 间 [4-5], 漏 斗 胸 (PE) 的 发 病 原 因 一 般 认 为 由 先 天 性 因 素 所 致, 为 常 染 色 体 显 性 遗 传 ; 有 家 族 史 者 患 病 率 为 2.5, 无 家 族 史 者 发 病 率 仅 1 PEX 属 渐 进 式 发 展, 大 多 在 出 生 时 就 已 存 在, 往 往 于 数 月 或 数 年 后 因 进 展 明 显 而 被 家 长 发 现 [6] PE 的 常 见 症 状 及 危 害 包 括 多 个 方 面 身 体 影 响 :PE 程 度 较 轻 者, 凹 陷 胸 骨 后 缘 未 压 迫 心 脏 时 心 肺 功 能 损 害 较 轻 ;PE 较 重 时 凹 陷 的 胸 壁 使 胸 腔 的 整 体 容 量 减 小, 肺 的 扩 张 受 到 抑 制, 尤 其 是 吸 气 时 肺 扩 张 受 限, 阻 力 增 加 [7], 使 患 者 易 反 复 发 生 上 呼 吸 道 感 染 而 胸 腔 减 小 后, 心 脏 活 动 受 到 限 制, 可 使 其 搏 出 量 减 少 [6], 出 现 活 动 时 心 慌 气 短 和 呼 吸 困 难 等 症 状 心 理 影 响 : 漏 斗 胸 患 者 容

3 东 莞 市 小 学 生 漏 斗 胸 的 普 查 研 究 及 漏 斗 胸 普 查 机 制 的 建 立 邹 绪 森, 等 705 易 出 现 自 卑 感 羞 耻 感 社 交 障 碍 自 闭 抑 郁 等 心 理 问 题, 且 随 着 年 龄 增 大 逐 渐 凸 显, 严 重 影 响 了 患 者 身 心 健 康 [8] 外 科 手 术 矫 正 胸 部 凹 陷 一 直 是 漏 斗 胸 的 主 要 治 疗 方 法, 常 用 术 式 有 Ravitch 胸 骨 抬 高 术 及 Nuss 微 创 手 术 [2,9-10], 这 些 术 式 主 要 适 用 于 中 重 度 患 者, 手 术 宜 在 青 春 期 前 完 成 [11-12] 目 前,Nuss 漏 斗 胸 矫 形 术 已 应 用 于 临 床 多 年, 实 际 生 活 中 仍 有 许 多 未 被 发 现 和 矫 正 的 漏 斗 胸 存 在 ; 随 着 生 长 的 发 展, 漏 斗 胸 畸 形 逐 渐 加 剧, 对 青 少 年 身 心 的 影 响 将 逐 步 显 现 出 来, 严 重 的 影 响 了 青 少 年 儿 童 身 心 健 康, 进 行 治 疗 时 已 错 过 了 手 术 的 最 佳 时 期, 而 达 不 到 预 期 的 疗 效, 造 成 终 生 的 遗 憾 一 直 以 来, 国 内 外 漏 斗 胸 的 研 究 主 要 集 中 在 漏 斗 胸 的 放 射 学 诊 断 及 手 术 干 预 研 究 上 因 此 目 前 国 内 外 研 究 中 尚 未 见 漏 斗 胸 普 查 的 相 关 报 道 因 此, 有 必 要 通 过 建 立 一 套 成 熟 的 普 查 机 制, 形 成 有 组 织 的 普 查, 了 解 广 大 中 小 学 生 漏 斗 胸 的 罹 患 情 况, 早 期 发 现 并 跟 踪 随 访 漏 斗 胸, 培 训 一 批 合 格 的 漏 斗 胸 普 查 医 务 人 员 特 别 是 合 格 的 校 医, 于 早 期 发 现 可 疑 的 病 例, 使 得 这 些 患 儿 有 机 会 得 到 治 疗 预 警, 最 终 采 用 微 创 Nuss 手 术 进 行 治 疗 本 课 题 通 过 普 查 的 方 法, 形 成 有 组 织 的 普 查, 了 解 东 莞 市 小 学 生 漏 斗 胸 的 罹 患 情 况, 早 期 发 现 并 跟 踪 随 访 漏 斗 胸, 获 得 东 莞 市 小 学 生 漏 斗 胸 的 现 患 率 及 流 行 病 学 特 征 分 布 图, 并 培 训 一 批 合 格 的 漏 斗 胸 普 查 医 务 人 员 特 别 是 合 格 的 校 医, 建 立 漏 斗 胸 普 查 机 制 及 网 络, 早 期 发 现 可 疑 的 病 例, 使 得 这 些 患 儿 有 机 会 得 到 治 疗 预 警 最 终 采 用 微 创 Nuss 手 术 进 行 治 疗 本 项 目 的 开 展 可 以 显 著 提 高 东 莞 小 学 少 年 儿 童 胸 壁 畸 形 的 保 健 诊 治 水 平, 为 儿 童 提 供 更 细 致 的 成 长 环 境 1 材 料 与 方 法 本 研 究 计 划 对 广 东 东 莞 市 内 31 镇 422 所 小 学 中 2012 年 全 体 在 校 学 生 及 2013 年 新 入 学 学 生 共 计 名 适 龄 儿 童, 详 细 记 录 普 查 儿 童 姓 名 性 别 年 龄 出 生 年 月 学 校 班 级 电 话 及 记 录 日 期 和 记 录 人 同 时 对 接 受 普 查 培 训 课 程 的 420 名 校 医 人 员 进 行 3 期 为 期 2 d 的 漏 斗 胸 诊 疗 知 识 培 训, 建 立 普 查 网 络, 跟 踪 筛 查 出 来 的 漏 斗 胸 患 儿, 并 在 每 年 入 学 体 检 对 新 入 学 学 生 进 行 漏 斗 胸 早 期 诊 断 并 上 报 东 莞 市 卫 生 局, 建 立 漏 斗 胸 普 查 网 络 与 早 期 诊 断 机 制 2 结 果 表 ~2014 东 莞 市 小 学 生 年 龄 分 布 Table 1 The age distribution and gender composition of the PEX pupils 项 目 受 检 人 数 / 人 构 成 比 /% 年 龄 / 岁 性 别 男 女 频 率 由 于 部 分 学 生 请 假 及 退 学, 休 学 及 学 校 不 参 与 到 该 项 目 等 原 因, 共 普 查 广 东 东 莞 市 内 31 镇 406 所 小 学 中 2012 年 全 体 在 校 学 生 及 2013 年 新 入 学 学 生 共 计 名 适 龄 儿 童, 普 查 率 为 99.62%, 年 龄 4~15 岁, 平 均 年 龄 为 8.78 岁, 其 中 男 性 N 1 = 人, 平 均 年 龄 8.22 岁, 女 性 N 2 = , 平 均 年 龄 8.89 岁 ( 表 1) ( 图 1-2): 普 查 总 样 本 的 年 龄 分 布 图 与 性 别 构 成 图 如 下 年 龄 年 龄 按 人 数 加 权 的 案 例 均 值 =9.15 标 准 偏 差 =1.879 N= 图 1 东 莞 市 31 镇 406 所 小 学 2012~2014 漏 斗 胸 普 查 人 数 总 样 本 年 龄 分 布 图 Figure 1 Age distribution of the total sample enrolled in the screening for PEX conducted in 406 primary schools in 31 towns in Dongguan from 2012 to 2014

4 706 临 床 与 病 理 杂 志, 2015, 35(5) 图 2 东 莞 市 31 镇 406 所 小 学 漏 斗 胸 普 查 人 数 总 样 本 性 别 分 布 图 性 别 Figure 2 Gender distribution of the total sample enrolled in the screening for PEx conducted in 406 primary schools in 31 towns in Dongguan from 2012 to 2014 男 生 女 生 按 人 数 加 权 的 案 例 本 研 究 共 筛 查 出 漏 斗 胸 患 者 257 人, 现 患 率 为 P=0.583, 其 中 男 性 N 3 =176, 平 均 年 龄 8.79 岁, 女 性 N 4 =81 例, 平 均 年 龄 8.77 岁 详 细 受 检 人 数 与 检 出 人 数 如 下 ( 表 2) 检 出 人 数 年 龄 分 布 图 及 性 别 构 成 图 如 下 ( 表 3, 图 3-4) 我 们 以 性 别 为 因 变 量, 以 漏 斗 胸 患 者 为 阳 性 组, 健 康 患 者 为 阴 性 组, 进 行 卡 方 检 验, 结 果 如 下 ( 表 4) 卡 方 值 为 , P 值 为 0.00, P 值 <0.05, 因 此 认 为 男 女 组 漏 斗 胸 的 发 病 率 差 异 有 统 计 学 意 义 表 2 东 莞 市 31 镇 406 所 小 学 人 漏 斗 胸 筛 查 情 况 表 Table 2 Results of screening for PEx among 477,627 pupils in 406 primary schools in 31 towns in Dongguan 镇 区 小 学 2013~ ~2013 总 参 检 漏 斗 胸 发 病 率 数 量 参 检 人 数 参 检 人 数 人 数 人 数 / 虎 门 南 城 莞 城 石 龙 石 碣 茶 山 厚 街 沙 田 道 滘 洪 梅 麻 涌 望 牛 墩 中 堂 高 埗 长 安 大 岭 山 松 山 湖 寮 步 镇 大 朗 镇 常 平 镇 东 坑 镇 横 沥 镇 石 排 镇 企 石 镇 桥 头 镇 谢 岗 镇 黄 江 镇 清 溪 镇 凤 岗 镇 樟 木 头 镇 万 江 镇 合 计

5 东 莞 市 小 学 生 漏 斗 胸 的 普 查 研 究 及 漏 斗 胸 普 查 机 制 的 建 立 邹 绪 森, 等 707 表 3 检 出 人 数 年 龄 分 布 图 及 性 别 构 成 图 Figure 3 Age and gender distribution form of screened PEX cases 项 目 检 出 人 数 构 成 比 /% 年 龄 / 岁 性 别 男 女 表 4 现 患 率 性 别 差 异 卡 方 检 验 表 格 Table 4 Incidence rate difference in Chi-square test 变 量 阳 性 组 健 康 组 男 生 女 生 合 计 本 研 究 通 过 对 东 莞 市 31 镇 406 所 小 学 进 行 漏 斗 胸 普 查 工 作 的 同 时, 建 立 了 漏 斗 胸 的 普 查 网 络, 并 对 410 名 校 医 人 员 进 行 了 三 期 的 培 训, 包 括 漏 斗 胸 历 史 与 临 床 表 现, 漏 斗 胸 的 诊 疗 进 展 等 内 容 培 训, 并 通 过 知 识 水 平 考 核 及 实 践 考 核 ( 由 校 医 初 诊 2013 年 新 入 学 学 生, 胸 外 科 专 家 进 行 复 核 ) 后, 410 校 医 人 员 全 部 通 过 考 核 测 试 3 讨 论 频 率 漏 斗 胸 检 出 人 数 年 龄 分 布 漏 斗 胸 检 出 人 数 年 龄 分 布 图 例 漏 斗 胸 检 出 人 数 年 龄 分 布 图 Figure 3 Age distribution of 257 screened PEX cases in Dongguan 图 例 漏 斗 胸 检 出 人 数 性 别 构 成 图 Figure 4 Gender distribution of 257 screened PEX cases in Dongguan 性 别 男 生 女 生 3.1 漏 斗 胸 的 发 病 率 差 异 漏 斗 胸 是 最 常 见 的 胸 壁 畸 形, 占 所 有 胸 壁 畸 形 的 90% 以 上, 漏 斗 胸 的 特 点 是 胸 骨 的 下 部 分 及 其 相 应 的 肋 软 骨 向 脊 柱 方 向 凹 陷, 形 成 以 剑 突 为 中 心 的 前 胸 壁 呈 漏 斗 状 下 陷 [1] [2-3] 过 往 对 漏 斗 胸 的 研 究 报 道, 有 关 发 病 率 最 权 威 的 报 道 是 Nuss 与 Kelly 两 位 教 授 1998 年 及 2005 年 发 表 在 儿 童 外 科 学 杂 志 Journal of Pediatric Surgery 上 的 文 章 第 一 篇 文 章 通 过 收 集 1987~1996 年 间 选 择 手 术 的 胸 腔 畸 形 患 者 作 为 研 究 样 本 对 比 1987~1996 年 间 的 新 生 儿 数 量 进 行 发 病 率 的 计 算, 而 第 二 篇 文 章 通 过 收 集 1889~2001 年 112 年 中 死 亡 的 新 生 儿 的 尸 检 数 据 中, 筛 选 记 录 胸 壁 畸 形 的 样 本 作 为 计 算 发 病 率 的 样 本 量 本 课 题 通 过 对 东 莞 市 31 镇 406 所 小 学 的 名 小 学 生 进 行 漏 斗 胸 的 普 查, 是 国 内 外 第 一 项 漏 斗 胸 针 对 某 个 年 龄 段 群 体 的 地 区 性 现 况 普 查, 相 对 于 以 往 报 道 中 的 回 顾 性 研 究, 本 研 究 得 到 东 莞 市 小 学 生 群 体 中 漏 斗 胸 发 病 的 全 部 病 例, 并 能 提 供 早 期 治 疗, 同 时 较 为 准 确 地 描 述 漏 斗 胸 的 地 区 分 布 与 年 龄 分 布 本 课 题 共 筛 查 出 257 名 漏 斗 胸 患 者, 现 患 率 为 0.583, 其 中 发 病 率 最 高 的 为 石 竭 镇 (35/22 387, I=1.563 ), 有 道 滘, 洪 梅, 麻 涌, 望 牛 墩 高 埗 万 松 山 6 个 镇 没 有 筛 查 出 漏 斗 胸 患 者 本 研 究 的 现 患 率 低 于 过 往 的 对 于 漏 斗 胸 的 研 究 文 章 中 报 道 PE 的 发 病 率 为 1 ~4 [1-4] 本 课 题 结 果 中, 漏 斗 胸 发 病 率 低 于 过 往 报 道

6 708 临 床 与 病 理 杂 志, 2015, 35(5) 的 原 因 有 以 下 几 点 : 1) 研 究 设 计 原 因 : 由 于 本 课 题 横 断 面 研 究 的 对 象 群 体 为 东 莞 市 全 体 小 学 生, 选 择 该 特 定 群 体 作 为 研 究 对 象 是 根 据 以 往 的 报 道, 由 于 人 体 骨 骼 生 长 的 特 点, 年 龄 小 的 患 儿 骨 质 软, 肋 软 骨 长, [13] PE 手 术 一 般 在 3~12 岁, 更 有 部 分 学 者 认 为 提 出 6 ~ 8 岁 为 最 优 年 龄, 而 对 15 岁 以 上 骨 骼 发 育 已 渐 于 完 全 的 青 少 年 及 成 年 人,Nuss 手 术 等 漏 斗 胸 外 科 治 疗 方 法 由 于 矫 形 所 用 钢 条 数 量 与 创 口 数 量 的 增 加 而 导 致 术 后 并 发 症 发 病 率 增 高, 矫 形 效 [14-19] 果 不 佳 等 不 良 预 后, 有 报 道 更 指 出 18 岁 以 上 的 青 少 年 及 成 人 漏 斗 胸 患 者 进 行 Nuss 手 术 后, 气 胸, 胸 腔 积 液 等 术 后 并 发 症 发 病 率 甚 至 高 达 60% 因 此 本 课 题 研 究 从 手 术 可 行 性 的 角 度 出 发, 并 未 将 东 莞 市 15 岁 以 上 的 漏 斗 胸 患 者 纳 入 本 次 研 究 之 中 2) 样 本 收 集 原 因 : 由 于 经 济 条 件 及 家 庭 原 因, 部 分 东 莞 市 农 村 儿 童 存 在 不 接 受 小 学 教 育 的 情 况, 这 一 部 分 人 群 中 的 漏 斗 胸 患 儿 也 未 能 纳 入 本 次 研 究 的 样 本 之 中 [20-21] 3) 地 区 差 异 性 原 因 : 国 内 外 多 篇 研 究 都 提 出, 漏 斗 胸 等 胸 壁 畸 形 的 发 病 率 具 有 地 区 差 异 性, 同 时 与 小 儿 佝 偻 病 新 生 儿 营 养 性 疾 病 有 一 定 [22] 的 相 关 性, 甚 至 有 研 究 认 为, 漏 斗 胸 是 先 天 性 小 儿 佝 偻 病 的 重 要 体 征 之 一 东 莞 市 作 为 较 发 达 的 沿 海 城 市, 在 新 生 儿 围 手 术 期 及 儿 童 护 理, 儿 童 营 养 条 件 都 较 为 良 好, 胸 壁 畸 形 等 疾 病 发 病 率 可 能 会 因 此 降 低 3.2 漏 斗 胸 的 年 龄 分 布 本 课 题 PE 患 者 年 龄 范 围 4~15 岁, 平 均 年 龄 岁, 其 中 男 性 176 例, 平 均 年 龄 8.79 岁, 女 性 81 例, 平 均 年 龄 8.77 岁 其 中 现 患 人 数 最 多 的 年 龄 段 位 6~7 岁, 共 46 人, 对 比 整 体 样 本 的 正 态 分 布 规 律,PE 患 者 从 年 龄 分 布 图 上 来 看 属 于 不 规 则 分 布 这 可 能 术 由 于 漏 斗 胸 是 一 类 随 年 龄 增 长 的 渐 进 式 疾 病, 大 多 在 出 生 时 就 存 在, 往 往 于 数 月 或 数 年 后 因 进 展 明 显 而 被 家 长 发 现 [23], 因 此 PE 患 者 一 般 前 往 就 医 时 胸 骨 凹 陷 体 征 已 较 为 明 显, 距 离 PE 发 病 已 经 有 一 定 的 时 间, 因 此,PE 患 者 的 发 现 年 龄 并 不 能 代 表 其 发 病 年 龄 而 往 往 由 于 家 长 对 PE 确 切 的 发 病 时 间 一 般 也 无 法 准 确 推 断 与 描 述, 因 此 本 研 究 也 无 法 回 溯 PE 患 者 的 发 病 时 间 有 研 究 显 示, 对 孕 妇 及 新 生 儿 进 行 骨 碱 性 磷 酸 酶 (BALP) 活 性 测 定, 推 断 BALP 活 性 增 高 程 度 与 新 生 儿 鸡 胸, 漏 斗 胸 等 疾 病 的 发 病 有 明 显 相 关 性 [24] 3.3 漏 斗 胸 的 性 别 分 布 病 因 研 究 及 普 查 网 络 的 建 立 本 研 究 筛 查 出 的 257 名 漏 斗 胸 现 患 病 例 中, 男 性 患 者 176 例 (68.5%), 女 性 81 例 (31.5%), 男 女 比 例 为 , 非 PE 患 者 中, 男 性 为 例 (51.2%), 女 性 为 例 (48.8%) 将 PE 患 者 作 为 阳 性 组, 非 PE 患 者 作 为 对 照 组, 以 性 别 为 因 变 量, 进 行 卡 方 检 验, 卡 方 值 为 , P 值 为 [25] 0.00,P 值 <0.05, 因 此 认 为 男 女 组 漏 斗 胸 的 发 病 率 差 异 有 统 计 学 意 义 本 次 研 究 中 与 以 往 的 回 顾 性 研 究 在 漏 斗 胸 发 病 的 性 别 差 异 上 相 符, 漏 斗 胸 男 性 比 女 性 多 发 符 合 过 往 报 道 中 男 性 较 女 性 多 发 的 数 据, 并 在 2 1~9 1 之 间 的 比 率 国 内 外 尚 未 见 研 究 漏 斗 胸 发 病 率 男 性 高 于 女 性 的 报 道, 本 研 究 作 为 普 查 性 的 现 况 研 究, 也 未 能 对 漏 斗 胸 男 性 发 病 率 高 的 原 因 做 出 解 释 漏 斗 [26] 胸 的 具 体 病 因 迄 今 尚 不 完 全 清 楚,Wurtza 等 在 2012 年 发 表 的 一 篇 研 究 中 提 出 : 漏 斗 胸 (PE) 的 发 病 原 因 一 般 认 为 由 先 天 性 因 素 所 致, 为 常 染 色 体 显 性 遗 传 ; 有 家 族 史 者 患 病 率 为 2.5, 无 家 族 史 者 发 病 率 仅 1 发 病 机 理 在 于 出 生 时 或 在 青 春 期 肋 软 骨 异 常 增 生 伸 长, 并 发 生 向 前 或 向 后 的 位 [5] 移 和 变 形 国 内 也 有 学 者 总 结 对 比 有 家 族 史 与 没 有 家 族 史 的 患 儿 的 发 病 率,10%~20% 患 儿 有 明 确 家 族 史 但 Wurtza 教 授 也 未 能 对 男 性 发 病 率 高 于 女 性 从 遗 传 学 角 度 作 出 一 个 合 理 的 解 释 笔 者 认 为, 这 与 以 往 基 因 测 序 方 面 研 究 技 术 尚 未 足 够 发 达 有 关 而 在 进 入 基 因 大 数 据 时 代 的 今 天, 人 体 的 基 因 学 图 谱 可 以 被 成 功 描 绘, 具 体 基 因 位 点 也 可 以 通 过 精 确 的 基 因 测 序 技 术 进 行 描 绘, 本 次 普 查 研 究 较 为 成 功 地 为 后 续 的 漏 斗 胸 基 因 研 究 打 下 了 一 个 良 好 的 信 息 网 络 基 础 : 通 过 对 东 莞 市 31 镇 406 所 小 学 进 行 漏 斗 胸 普 查 工 作 的 同 时, 建 立 了 漏 斗 胸 的 普 查 网 络, 并 对 410 名 校 医 人 员 进 行 了 三 期 的 培 训 及 考 核, 成 功 建 立 了 长 期 对 漏 斗 胸 进 行 早 期 诊 断 及 监 测 的 普 查 网 络 与 普 查 医 务 队 伍, 对 东 莞 市 漏 斗 胸 的 早 诊 早 治 工 作 的 开 展 及 漏 斗 胸 建 立 了 良 好 的 技 术 基 础 与 人 员 基 础 该 漏 斗 胸 普 查 网 络 首 先 可 以 对 每 年 东 莞 市 新 入 学 的 小 学 生 进 行 漏 斗 胸 的 体 检 普 查, 对 漏 斗 胸 症 状 明 显 的 学 生 进 行 早 诊 早 治 : 外 科 手 术 矫 正 胸 部 凹 陷 一 直 是 漏 斗 胸 的 主 要 治 疗 方 法, 常 用 术 式 有 Ravitch 胸 骨 抬 高 术 及 Nuss 微 创 手 术 [2,9-10], 这 些 术 式 主 要 适 用 于 中 重 度 患 者, 手 术 宜 在 青 春 期 前 完 成 [11-12] 因 此 对 漏 斗 胸 患 者 的 早 期 筛 查 工 作 与 能

7 东 莞 市 小 学 生 漏 斗 胸 的 普 查 研 究 及 漏 斗 胸 普 查 机 制 的 建 立 邹 绪 森, 等 709 否 进 行 治 愈 性 手 术 密 切 相 关 而 本 研 究 所 建 立 的 漏 斗 胸 普 查 网 络 可 以 尽 可 能 提 高 手 术 的 成 功 率, 为 早 期 根 治 漏 斗 胸 的 症 状 提 供 了 信 息 保 障 其 次, 该 网 络 可 以 有 效 随 访 筛 查 出 的 漏 斗 胸 患 者, 对 其 子 女 的 漏 斗 胸 情 况 重 点 监 测, 在 早 期 预 防 其 子 女 的 漏 斗 胸 情 况 下, 也 可 有 效 对 漏 斗 胸 的 病 因 学 方 面 的 基 因 因 素 进 行 描 绘 与 进 一 步 研 究 再 次 可 以 通 过 收 集 筛 查 出 的 漏 斗 胸 患 者 与 正 常 患 者 的 基 因 信 息 进 行 对 比, 从 而 有 一 定 的 可 能 性 确 定 漏 斗 胸 的 发 病 基 因 序 列, 通 过 基 因 敲 除 等 技 术, 从 基 因 学 角 度 上 根 本 性 治 疗 漏 斗 胸 3.4 本 研 究 的 不 足 与 后 续 研 究 设 计 本 研 究 有 以 下 不 足 : 1) 由 于 漏 斗 胸 的 疾 病 发 展 特 点, 本 研 究 未 能 将 所 有 东 莞 市 的 漏 斗 胸 患 者 进 行 普 查 统 计, 遗 漏 了 未 能 上 学 的 儿 童 及 已 经 进 入 青 少 年 或 成 年 的 漏 斗 胸 患 者, 因 此 未 能 对 东 莞 市 漏 斗 胸 的 现 患 率 与 发 病 率 进 行 描 述 统 计 2) 由 于 漏 斗 胸 国 内 外 研 究 进 展 的 限 制, 本 研 究 未 能 对 漏 斗 胸 的 病 因 学 进 行 描 述 及 对 高 危 因 素 进 行 研 究 3) 由 于 检 查 条 件 限 制, 未 能 现 场 对 漏 斗 胸 患 者 进 行 HI 指 数 测 量, 只 能 在 患 者 随 后 前 往 医 院 进 行 手 术 时 记 录 严 重 程 度, 对 该 项 描 绘 漏 斗 胸 严 重 程 度 的 数 据 存 在 一 定 的 失 访 可 能 性 本 研 究 的 后 续 研 究 设 计 有 以 下 几 项 : 1) 对 筛 查 出 来 的 漏 斗 胸 患 者 随 后 进 行 的 手 术 进 行 手 术 时 间 住 院 时 间 矫 形 效 果 术 后 并 发 症 发 病 率 手 术 费 用 等 要 素 进 行 描 述, 建 立 一 个 以 改 良 Nuss 手 术 为 主 的 诊 疗 规 范 与 指 南, 将 以 改 良 Nuss 手 术 为 主 的 漏 斗 胸 诊 疗 系 统 纳 入 我 国 医 保 系 统 内, 将 给 更 多 的 漏 斗 胸 患 者 的 治 愈 带 来 福 音 2) 对 筛 查 出 的 漏 斗 胸 患 者 进 行 长 期 随 访 研 究, 进 一 步 证 实 漏 斗 胸 的 遗 传 病 学 特 性 及 对 漏 斗 胸 的 病 因 学 研 究 进 行 基 因 数 据 方 面 的 分 析, 争 取 从 基 因 学 上 解 释 漏 斗 胸 的 发 病 机 制 与 机 理 4 结 论 本 研 究 通 过 对 东 莞 市 31 镇 406 所 小 学 名 小 学 生 进 行 漏 斗 胸 普 查 工 作, 共 筛 查 出 257 名 漏 斗 胸 患 者, 东 莞 市 小 学 生 漏 斗 胸 的 现 患 率 为 0.583, 男 性 患 者 176 例 (68.5%), 女 性 81 例 (31.5%), 男 女 比 例 为 2.172:1, 漏 斗 胸 的 年 龄 分 布 与 地 域 分 布 为 不 规 则 分 布 特 点 本 研 究 并 建 立 了 漏 斗 胸 的 普 查 网 络, 并 对 410 名 校 医 人 员 进 行 了 三 期 的 培 训 及 考 核, 成 功 建 立 了 长 期 对 漏 斗 胸 进 行 早 期 诊 断 及 监 测 的 普 查 网 络 与 普 查 医 务 队 伍, 对 东 莞 市 漏 斗 胸 的 早 诊 早 治 工 作 的 开 展 及 漏 斗 胸 建 立 了 良 好 的 技 术 基 础 与 人 员 基 础 参 考 文 献 1. 胡 廷 泽. 先 天 性 胸 壁 畸 形 [ J]. 临 床 小 儿 外 科 杂, 2008, 8(1): HU Zeyan. Congenital chest wall deformities[ J]. Journal of Clinical Pediatric Surgery, 2008, 8(1): Nuss D, Kelly RE Jr, Croitoru DP, et al. A 10-year review of a minimally invasive technique for the correction of pectus excavatum[ J]. J Pediatr Surg,1998, 33(4): Kelly RE Jr, Lawson ML, Paidas CN, et al. Pectus excavatum in a 112- year autopsy series: anatomic findings and the effect on survival[ J]. J Pediatr Surg, 2005, 40(8): Randolph JG, Tunell WP, Morton D Jr. Repair of pectus excavatum in children under 3 years of age: a twelve-year experience[ J]. Ann Thorac Surg, 1977, 23(4): 李 俊. 漏 斗 胸 历 史 及 其 临 床 影 响 [ J]. 临 床 医 学 工 程, 2013, 20(4): LI Jun. History and clinical impacts of pectus excavatum[ J]. Clinical Medical Engineering, 2013, 20(4): 蒋 小 平, 胡 廷 泽, 刘 文 英, 等. 漏 斗 胸 矫 正 术 后 肺 功 能 远 期 随 [ J]. 中 华 小 儿 外 科 杂 志, 1999, 20(4): JIANG Xiaoping, Hu Zeyan, Liu Wenying, et al. Long-term follow-up of lung functions after the correction of pectus excavatum[ J]. Chinese Journal of Pediatric Surgery, 1999, 20(4): 胡 廷 泽, 韦 福 康, 罗 启 成, 等. 胸 骨 上 举 术 治 疗 漏 斗 胸 ( 附 6 例 报 告 )[ J]. 中 华 小 儿 外 科 杂 志, 1987, 8(6): 341. HU Zeyan, WEI Fukang, LUO Qichen, et al. Correction of Funnel Chest with Metal Strut Elevation of Sternum[ J]. Chinese Journal Of Pediatric Surgery, 1987, 8(6): 刘 文 英, 朱 琦. 漏 斗 胸 患 儿 心 功 能 检 验 评 价 [ J]. 中 华 小 儿 外 科 杂 志, 1991, 12(2): LIU Wenying, ZHU Qi. Heart function tests and evaluation in pediatric patients with pectus excavatum[ J]. Chinese Journal of Pediatric Surgery, 1991, 12(2): Jaroszewski D, Notrica D, McMahon L, et al. Current management of pectus excavatum: a review and update of therapy and treatment

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