個 案 報 告 選 擇 適 當 的 診 斷 : 化 膿 性 肉 芽 腫 或 小 葉 狀 微 血 管 瘤 1,2,3 4* 陳 建 志 陳 登 郎 行 政 院 衛 生 署 桃 園 醫 院 耳 鼻 喉 科 1 ; 行 政 院 衛 生 署 竹 東 醫 院 耳 鼻 喉 科 2 ; 天 主 教 輔 仁 大 學 醫 學 院 醫 學 系 3 4 ; 吉 豐 耳 鼻 喉 科 診 所 摘 要 化 膿 性 肉 芽 腫 是 一 種 常 見 於 皮 膚 或 黏 膜 的 良 性 病 變, 已 知 一 種 訛 稱, 病 理 學 家 認 為 是 小 葉 狀 微 血 管 瘤 我 們 報 告 一 位 61 歲 女 性, 因 舌 頭 正 中 部 位 長 出 一 顆 硬 質 之 腫 塊 5 個 多 月, 求 診 於 本 院, 臆 斷 為 舌 腫 瘤, 遂 安 排 手 術 切 除 術 後 組 織 病 理 呈 現 多 葉 狀 的 微 血 管 增 生, 在 葉 狀 結 構 間 為 間 葉 組 織, 形 成 小 葉 狀 微 血 管 瘤, 當 時 病 理 診 斷 為 化 膿 性 肉 芽 腫 ; 但 是, 化 膿 性 肉 芽 腫 並 不 全 然 等 於 小 葉 狀 微 血 管 瘤, 為 了 突 顯 該 個 案 臨 床 上 呈 現 腫 瘤 性 病 變 的 特 點, 診 斷 為 小 葉 狀 微 血 管 瘤 會 較 為 恰 當 關 鍵 字 : 舌 腫 瘤, 化 膿 性 肉 芽 腫, 小 葉 狀 微 血 管 瘤 * 通 訊 作 者 收 件 日 期 :2009 年 12 月 11 日 ; 接 受 日 期 :2010 年 02 月 08 日 5 9 2010 41
陳 建 志 陳 登 郎 前 言 病 例 報 告 化 膿 性 肉 芽 腫 (pyogenic granuloma, 或 granuloma pyogenicum) 是 一 種 快 速 成 長 紅 腫 及 有 莖 狀 結 節, 受 傷 時 容 易 出 血, 是 一 種 相 當 常 見 的 良 性 病 變, 常 見 於 皮 膚 或 黏 膜 皮 膚 部 位 常 見 於 軀 幹 上 肢 和 頭 部, 而 黏 膜 部 位 常 見 於 口 腔 (1), 好 發 於 齒 齦 (2), 其 次 為 嘴 唇 頰 部 和 舌 部 化 膿 性 肉 芽 腫 容 易 在 之 前 已 經 存 在 的 血 管 性 病 灶 內 快 速 成 長, 普 遍 認 為 它 與 外 傷 或 激 素 有 關, 可 以 說 是 發 炎 性 腫 瘤 性 或 血 管 性 病 變, 病 理 學 家 一 直 認 為 它 同 義 於 小 葉 狀 微 血 管 瘤 (lobular capillary hemangioma)(3), 但 是, 臨 床 診 斷 該 選 擇 何 種 同 義 詞 值 得 商 榷 一 位 61 歲 女 性, 無 其 他 過 去 病 史, 亦 無 抽 菸 酗 酒 或 嚼 食 檳 榔 之 習 慣, 因 為 舌 頭 正 中 處 逐 漸 長 出 一 顆 腫 塊 5 個 多 月, 雖 然 不 會 疼 痛, 但 是 舌 面 異 物 感 一 直 困 擾 著 她, 遂 求 診 於 本 院 本 院 理 學 檢 查 發 現 有 一 硬 質 之 腫 瘤 位 於 舌 頭 正 中 處 ( 圖 一 A), 其 它 耳 鼻 喉 頭 頸 理 學 檢 查 並 無 異 常 發 現, 鑒 於 無 法 完 全 排 除 腫 瘤 之 可 能, 建 議 手 術 切 除 手 術 於 全 身 麻 醉 下 進 行, 於 舌 面 上 施 行 一 楔 狀 之 切 口, 切 下 一 顆 1.8 1.5 1.0 cm 硬 質 之 腫 瘤 ( 圖 一 B), 對 舌 面 缺 損 進 行 簡 單 縫 合 組 織 病 理 顯 示 聚 集 成 簇 的 微 血 管, 排 列 成 許 多 葉 狀 的 結 構 ( 圖 二 ), 介 於 微 血 管 叢 之 間 的 則 是 間 葉 組 織, 形 成 典 圖 一 A: 術 前, 舌 頭 正 中 處 有 一 顆 硬 質 之 腫 瘤 B: 術 後, 切 下 一 顆 1.8 1.5 1.0 cm 之 腫 瘤 圖 二 A:(H&E 染 色,40 ) 組 織 病 理 顯 示 聚 集 成 簇 的 微 血 管, 排 列 成 許 多 葉 狀 的 結 構 ( 三 角 形 號 ), 介 於 葉 狀 微 血 管 叢 之 間 的 則 是 間 葉 組 織 m = 舌 肌 B:(H&E 染 色,100 ) 在 葉 狀 組 織 內 則 是 許 許 多 多 管 徑 大 小 不 一 的 微 血 管 ( 箭 號 ) 42 Kuang Tien Medical Journal Vol.5 No.9 2010
化 膿 性 肉 芽 腫 型 之 小 葉 狀 微 血 管 瘤, 病 理 醫 師 遂 診 斷 為 化 膿 性 肉 芽 腫, 但 是, 臨 床 醫 師 認 為 小 葉 狀 微 血 管 瘤 會 更 為 恰 當, 遂 引 起 討 論 術 後 追 蹤 迄 今 已 逾 1 年, 尚 無 復 發 的 跡 象 討 論 會 生 長 於 舌 部 的 腫 塊, 根 據 國 內 文 獻 記 載, 包 括 1) 先 天 性 殘 留 物 結 構 : 異 位 甲 狀 腺 (4) 甲 狀 舌 骨 囊 腫 (5),2) 腫 瘤 性 病 變 : 骨 瘤 (6) 誤 生 瘤 (7) 橫 紋 肌 瘤 (8) 淋 巴 瘤 (9) 神 經 鞘 瘤 (neurilemoma)(10) 平 滑 肌 肉 瘤 (11) 等, 甚 至 是 轉 移 來 的 癌 症 (12),3) 血 管 性 病 變 : 動 靜 脈 畸 形 (13) 血 管 瘤 (14), 或 4) 發 炎 性 病 變 : 長 期 異 物 潛 留 所 致 (15); 以 上 病 變 之 處 置 不 外 乎 保 守 觀 察 或 手 術 切 除, 如 果 是 血 管 性 病 變, 還 需 考 慮 栓 塞 (16) 或 結 紮 (13) 本 個 案 無 舌 部 潰 瘍 或 外 傷 之 病 史, 病 變 處 呈 現 無 柄 之 結 節 狀, 根 據 病 程 發 展 與 臨 床 特 點, 較 不 可 能 是 先 天 性 結 構 殘 留 物, 傾 向 是 腫 瘤 性 病 變, 亦 有 可 能 是 血 管 性 或 發 炎 性 的 病 變, 因 此, 手 術 切 除 及 病 理 檢 查 實 為 必 要 由 於 化 膿 性 肉 芽 腫 在 受 傷 時 容 易 出 血, 常 會 被 誤 診 為 血 管 瘤 (hemangioma)(17,18), 在 組 織 病 理 下 可 以 見 到 兩 種 區 域 (2): (1) 表 面 區 域 : 常 常 會 呈 現 水 腫 微 血 管 擴 張 或 炎 性 肉 芽 組 織 等 反 應, 會 有 潰 瘍 的 傾 向, 細 菌 容 易 滋 長 於 其 上, 而 且 該 區 之 血 管 成 份 類 似 一 般 的 肉 芽 腫, 這 可 能 就 是 最 初 被 名 為 化 膿 性 及 肉 芽 腫 之 因 (1) (2) 內 部 區 域 : 往 往 是 微 血 管 大 量 增 生 聚 集, 有 的 會 排 列 成 葉 狀, 微 血 管 內 皮 細 胞 之 細 胞 核 從 非 常 不 起 眼 到 呈 現 類 似 上 皮 細 胞 的 都 有, 常 常 可 以 見 到 細 胞 有 絲 分 裂, 反 應 出 病 灶 快 速 成 長 的 特 點 (17) 病 理 學 家 普 遍 認 為 化 膿 性 肉 芽 腫 就 是 小 葉 狀 微 血 管 瘤 (1), 但 是,Epivatianos 等 (2005)(2) 發 現 並 非 所 有 化 膿 性 肉 芽 腫 內 部 的 微 血 管 都 會 聚 集 成 小 葉 狀, 應 分 為 小 葉 狀 微 血 管 瘤 與 非 小 葉 狀 微 血 管 瘤 (non-lobular capillary hemangioma), 前 者 傾 向 是 一 個 良 性 的 血 管 性 腫 瘤, 而 後 者 傾 向 是 對 抗 局 部 病 因 所 產 生 的 反 應 性 增 生 性 病 灶, 兩 者 在 型 態 病 因 與 病 理 略 有 差 異 ( 表 一 ), 而 Jafarzadeh 等 (2006) (19) 亦 認 同 這 樣 的 看 法, 但 是, 世 界 衛 生 組 織 (2006) 依 然 認 定 化 膿 性 肉 芽 腫 同 義 於 小 葉 狀 微 血 管 瘤 (3) 可 見, 化 膿 性 肉 芽 腫 最 重 要 的 病 理 特 點 是 病 灶 內 部 的 微 血 管 增 生, 絕 非 字 面 上 的 化 膿 性 或 肉 芽 腫, 是 否 完 全 同 義 於 小 葉 狀 微 血 管 瘤 尚 有 些 許 爭 議, 可 據 此 與 卡 波 西 氏 肉 瘤 (Kaposi s sarcoma) 血 管 內 皮 瘤 (hemangioendothelioma) 血 管 肉 瘤 表 一 化 膿 性 肉 芽 腫 中 小 葉 狀 微 血 管 瘤 與 非 小 葉 狀 微 血 管 瘤 之 比 較 化 膿 性 肉 芽 腫 小 葉 狀 微 血 管 瘤 非 小 葉 狀 微 血 管 瘤 型 態 66.7% 是 無 柄 的 77% 是 有 柄 的 病 因 80% 找 不 到 88.6% 可 找 到 病 理 內 部 細 胞 學 型 態 高 度 的 血 管 增 生 並 集 合 成 葉 狀 高 度 的 血 管 增 生, 類 似 肉 芽 組 織 纖 維 成 熟 的 核 心 無 15.3% 可 以 找 到 整 理 自 Epivatianos A, Antoniades D, Zaraboukas T, et al: Pyogenic granuloma of the oral cavity: comparative study of its clinicopathological and immunohistochemical features. Pathology International 2005;55:391-7 5 9 2010 43
陳 建 志 陳 登 郎 (angiosarcoma) 無 色 素 之 黑 色 素 瘤 (amelanotic m e l a n o m a ) 鱗 狀 上 皮 癌 ( s q u a m o u s c e l l carcinoma) 基 底 細 胞 癌 (basal cell carcinoma) 細 菌 性 血 管 增 生 (bacillary angiomatosis) 或 轉 移 性 的 癌 症 (20) 等 鑑 別 化 膿 性 肉 芽 腫 的 處 置 以 手 術 切 除 為 主, 雖 然 是 血 管 瘤, 術 前 的 磁 振 造 影 及 血 管 造 影 其 實 並 不 需 要, 很 少 會 像 動 靜 脈 畸 形 或 一 般 的 血 管 瘤 般 會 有 大 出 血 的 風 險, 因 此, 術 中 尚 不 需 要 仰 賴 結 紮 或 栓 塞 (13,16) 本 個 案 手 術 切 除 相 當 順 利, 術 後 後 情 況 良 好, 而 組 織 病 理 呈 現 小 葉 狀 微 血 管 瘤, 屬 於 化 膿 性 肉 芽 腫, 但 是, 化 膿 性 肉 芽 腫 字 面 上 傾 向 於 闡 述 一 個 發 炎 性 的 病 變, 可 否 兼 顧 到 本 個 案 臨 床 上 傾 向 於 腫 瘤 性 病 變 的 特 點? 值 得 商 榷 結 論 化 膿 性 肉 芽 腫 僅 是 臨 床 上 的 訛 稱, 傾 向 於 闡 述 一 個 發 炎 性 的 病 變, 是 否 完 全 同 義 為 小 葉 狀 微 血 管 瘤 尚 有 些 許 爭 議, 為 了 突 顯 本 個 案 呈 現 腫 瘤 性 病 變 的 特 點, 並 兼 顧 組 織 病 理 學 上 的 發 現, 診 斷 為 小 葉 狀 微 血 管 瘤 會 較 為 恰 當 參 考 文 獻 1. Toida M, Hasegawa T, Watanable F, et al. Lobular capillary hemangioma of the oral mucosa: clinicopathological study of 43 cases with a special reference to immunohistochemical characterization of the vascular elements. Pathology International 2003;52:1-7. 2. Epivatianos A, Antoniades D, Zaraboukas T, et al. Pyogenic granuloma of the oral cavity: comparative study of its clinicopathological and immunohistochemical features. Pathology International 2005;55:391-7. 3. Sangueza OP, Mihm, Jr. MC, Kasper RC, et al. Vascular tumours. In: LeBoit PE eds. World Health Organization Classification of Tumours. Pathology & Genetics of Skin Tumours. IARC press, Lyon, 2006: 233-46. 4. 方 義 正 游 進 益 許 振 益 : 異 位 甲 狀 腺 中 耳 醫 誌 2000;35:103-6 5. 戴 仲 甫 張 克 昌 陳 俊 義 徐 銘 燦 : 甲 舌 管 囊 腫 中 耳 醫 誌 1997;32:241-5 6. 翁 炳 坤 林 曜 祥 聶 鑫 王 興 萬 : 舌 部 骨 瘤 病 例 報 告 中 耳 醫 誌 1996;31:245-8 7. 張 志 毅 蔡 銘 修 : 舌 根 部 誤 生 瘤 - 病 例 報 告 中 耳 醫 誌 1997;32:473-6 8. 劉 俊 欣 戴 志 展 陳 志 榮 蔡 銘 修 : 舌 根 部 之 成 年 型 橫 紋 肌 瘤 台 耳 醫 誌 2004;39:83-6 9. 林 豪 杰 張 廷 安 林 坤 霖 : 舌 根 部 腫 瘤 的 非 何 杰 金 氏 淋 巴 瘤 : 個 例 報 告 長 庚 醫 誌 2004;8: 190-3 10. 林 啟 秦 李 國 森 張 克 昌 : 舌 根 部 神 經 鞘 瘤 台 耳 醫 誌 2004;39:119-21 11. 楊 子 立 江 俊 斌 郭 生 興 郭 英 雄 : 舌 之 平 滑 肌 肉 瘤 中 華 民 國 口 腔 顎 面 外 科 學 會 雜 誌 2006; 17:109-16 12. 江 裕 群 林 松 村 李 飛 鵬 邱 仲 峰 方 嘉 良 : 舌 之 轉 移 性 腎 細 胞 癌 - 病 例 報 告 中 耳 醫 誌 1999; 34:228-31 13. 李 宗 勳 賴 幸 光 蔣 百 聰 劉 奕 添 馮 冠 明 陳 宏 基 : 以 階 段 式 複 股 線 多 重 結 紮 術 成 功 治 療 舌 部 動 靜 脈 血 管 瘤 之 經 驗 中 華 整 形 外 科 醫 誌 2006; 15:309-13 14. 陳 平 有 陳 娥 牛 賢 奎 徐 聖 康 徐 霖 : 平 陽 黴 素 介 入 治 療 口 腔 頜 面 部 血 管 瘤 的 臨 床 研 究 鄖 陽 醫 學 院 學 報 2005;24:143-5 44 Kuang Tien Medical Journal Vol.5 No.9 2010
化 膿 性 肉 芽 腫 15. 林 泰 良 婁 培 人 : 舌 部 埋 藏 性 異 物 病 例 報 告 中 耳 醫 誌 1996;31:241-4 16. 李 勁 松 陳 傳 良 許 林 鋒 潘 朝 斌 王 建 廣 楊 朝 暉 : 超 選 擇 性 栓 塞 術 在 口 腔 頜 面 部 蔓 狀 型 血 管 瘤 緊 急 止 血 中 的 應 用 中 華 急 診 醫 學 雜 誌 2004; 12:46-8 17. Fortna RR, Junkins-Hopkins JM. A case of lobular capillary hemangioma (pyogenic granuloma), localized to the subcutaneous tissue, and a review of the literature. Am J Dermatopathol 2007;29:408-11. 18. Pagliai KA, Cohen BA. Pyogenic granuloma in children. Pediatric Dermatology 2004;21:10-3. 19. Jafarzadeh H, Sanatkhani M, Mohtasham N. Oral pyogenic granuloma: a review. J Oral Sci 2006;48:167-75. 20. Ramón Ramirez J, Seoane J, Montero J, Esparza Gómez GC, Cerero R. Isolated gingival metastasis from hepatocellular carcinoma mimicking a pyogenic granuloma. J Clin Periodontol 2003;30:926-9. 5 9 2010 45
Case Report Which is an Appropriate Diagnosis of Pyogenic Granuloma or Lobular Capillary Hemangioma Jiann-Jy Chen 1-3 and Dem-Lion Chen 4* Department of Otorhinolaryngology, Tao-Yuan Hospital, Department of Health, Executive Yuan, Taoyuan 1 ;Department of Otorhinolaryngology, Chu-Tung Hospital, Department of Health, Executive Yuan, Hsinchu 2 ;Faculty of Medicine, School of Medicine, Fu Jen Catholic University, Taipei 3 ; G-Home Otorhinolaryngologic Clinic, Kaohsiung, Taiwan 4 Abstract Pyogenic granuloma (PG) is a benign lesion, often seen in skin or mucosa. It is a misnomer, and has been pathologically considered as lobular capillary hemangioma (LCH). A 61-yearold female presented with a firm mass in her midline tongue for over 5 months. Tongue tumor was impressed, and then excision was performed. Post-operative pathology revealed capillary proliferation aggregated in multiple lobes, and mesenchymal tissues located between them, so PG was pathologically diagnosed. However, PG is not altogether LCH. In view of clinical neoplastic characteristic, the case should be diagnosed as LCH. Key Words: ongue tumor, pyogenic granuloma, lobular capillary hemangioma. *Corresponding author Received:11 Dec 2009;Accepted:08 Jan 2010 46 Kuang Tien Medical Journal Vol.5 No.9 2010