- 症例報告 black adenoma Cushing 高橋学 1, 長坂昌一郎 1, 小太刀豪 1, 若林徹治 1, 齋藤奈緒子 1, 野口仁麗 1, 岡田健太 1, 今田浩生 2, 福嶋敬宜 2, 佐久間康成 3, 佐田尚宏 3 1, 石橋俊 - - 要 約 Cushing ACTH mm C

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1 - 症例報告 black adenoma Cushing 高橋学 1, 長坂昌一郎 1, 小太刀豪 1, 若林徹治 1, 齋藤奈緒子 1, 野口仁麗 1, 岡田健太 1, 今田浩生 2, 福嶋敬宜 2, 佐久間康成 3, 佐田尚宏 3 1, 石橋俊 - - 要 約 CushingACTH mmcushing MIBG black adenomamibg black adenoma black adenoma Cushingblack adenoma 緒言 Cushing Cushing CTMRI black adenoma 症例 主訴 家族歴 Parkinson 既往歴 現病歴 mmhg ACTH.g/ dlcushingct mm MIBG 入院時現症.cm.kgBMI.kg/m /mmhgbpm. 検査所見 ALPHbAc gogttm ACTH ACTH - - m-taka@jichi.ac.jp

2 black adenomacushing 表 1 入院時検査所見 WBC Neu Eos Baso Mono Lym RBC Hb /μl 10 4 /μl LDH ALP CPK Na K Cl Ca P FPG Ht 35.1 HbA1c(NGSP) 5.8 Plt TP Alb BUN Cre T-bil /μl m m m TC TG HDL LDL CEA (-) AST 6 (-) ALT 10 (-) 表 2 内分泌学的検査所見 血液 ACTH 8 時 <2.0 ( ) m m m m m m m デキサメサゾン抑制試験 1mg 8mg ACTH() <2.0 <2.0 Cortisol(μ) クロニジン試験 0 分 180 分 Adrenaline() <5 8 Noradrenaline() Dopamine() <5 <5 括弧内は, 基準値を示す VMA VMA CT mmct HUCT MRI T opposed phase I I-MIBG 20 時 <2.0 Cortisol 8 時 21.3 μ ( ) 20 時 23.7 μ PRA 0.3 /hr ( ) PAC 40.0 ( ) Adrenaline Noradrenaline (<100) ( ) CTCT Dopamine <5 (<20) 図 1 腹部 CT HVA VMA DHEA-S μ ( ) ( ) (19-231) mm CTCTHUA CTB TSH 1.16 μu/ml ( ) F-T ( ) F-T n ( ) Calcitonin 24 ( ) 蓄尿 Cortisol 350 ( ) Adrenaline 11.0 (1-23) Noradrenaline 402 (29-120) Dopamine 1000 ( ) HVA 5.3 VMA 7.5 Metanephrine 0.08 Normetanephrine0.54 ( ) ( ) ( ) ( ) T in phaset opposed phase 図 2 腹部 MRI T opposed phase

3 - 図 Ⅰ-アドステロールシンチグラフィ mm CEA CT CT 入院後経過 Cushing Cushing Cushing ACTH Cushing CTCT chemical shift MRITopposed phase black adenoma DHEA-S cm MIBG CEA...cm 図 4 病理所見 A...cm HEB C black adenoma 考察 Cushing CTCT <HU CushingCT MRI ACTH

4 black adenomacushing Cushing LDL Cushing black adenoma black adenomacushing Cushing gcm black adenoma Cushing black adenoma Cushingblack adenoma PubMed Cushingblack adenoma, - black adenoma Reschini.. black adenoma.. mmg Black adenoma CTMRI DHEA-S cm black adenoma cm 表 3 アドステロールシンチグラフィ陰性の副腎 black adenomaの報告例 報告者 年齢 性別 左右 大きさ 重量 臨床経過 血中 cortisol (mm) (g) (μ) Reschini 6 Ambrosi 7 山口 4 藤井 8 自験例 女女女女女 左左左左左 年 3 年 3 年 2 年 利益相反の開示 文献 Boland GW, Lee MJ, Gazelle GS, et al. Characterization of adrenal masses using unenhanced CT an analysis of the CT literature. Am J Roentgenol -. Barzon L, Zucchetta P, Boscaro M, et al. Scintigraphic patterns of adrenocortical carcinomamorphofunctional correlates. Eur J Endocrinol -. Avram AM, Fig LM, Gross MD. Adrenal gland scintigraphy. Semin Nucl Med -. Black Adenoma -. Robinson MJ, Pardo V, Rywlin AM. Pigmented nodules black adenomasof the adrenal. An autopsy study of incidence, morphology, and function. Hum Pathol -. Reschini E, Baldini M, Cantalamessa L. A black adrenocortical adenoma causing Cushings syndrome not imaged by radiocholesterol scintigraphy. Eur J Nucl Med -. Ambrosi B, Colombo P, Faglia G. Cushings syndrome due to a black adenoma of the adrenal gland lack of tumour visualization by radiocholesterol scintigraphy. Eur J Nucl Med -. black adenomacushing -. Dackiw AP, Lee JE, Gagel RF, et al. Adrenal cortical carcinoma. World J Surg -.

5 Jichi Medical University Journal - A case of Cushings syndrome due to an adrenal black adenoma not visualized by adosterol scintigraphy M. Takahashi, S. Nagasaka, T. Kodachi, T. Wakabayashi, N. Saito, N. Noguchi, K. Okada, H. Imada, N. Fukushima, Y. Sakuma, N. Sata, S. Ishibashi Division of Endocrinology and Metabolism, Department of Medicine, Jichi Medical University, Tochigi, Japan Department of Diagnostic Pathology, Jichi Medical University, Tochigi, Japan Department of Surgery, Jichi Medical University, Tochigi, Japan Abstract A -year-old woman with typical clinical and laboratory findings of Cushings syndrome was found to have a left adrenal tumor, mm in diameter, on abdominal computed tomography. However, no adrenal gland uptake was visualized on adosterol scintigraphy. Uptake in the right thyroid gland was observed on MIBG scintigraphy, associated with moderately increased urinary catecholamine excretion. She was referred to our hospital for further investigation. Adrenal carcinoma or black adenoma was suspected based on the lack of visualization of the adrenal glands on adosterol scintigraphy. Imaging studies showed that the thyroidal MIBG uptake was due to an adenomatous goiter lesion. Left adrenalectomy was performed; the tumor was dark brown in color, and the diagnosis of black adenoma was confirmed by histological examination. This rare case of adrenal black adenoma with lack of visualization of the adrenal glands on adosterol scintigraphy is reported. Key Words: Cushings syndrome; adrenal black adenoma; adosterol scintigraphy Correspondence to : Manabu Takahashi, Division of Endocrinology and Metabolism, Department of Medicine, Jichi Medical University, Tochigi, Japan, -, m-taka@jichi.ac.jp Received April, Accepted July

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